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preservada nas regi&#245;es palmoplantar e axilar&#44; associada a m&#250;ltiplas pequenas p&#225;pulas normocr&#244;micas com base eritematosa que acometem face&#44; tronco&#44; dorso e membros superiores &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; Erup&#231;&#227;o de in&#237;cio ap&#243;s realiza&#231;&#227;o de atividades f&#237;sicas&#44; exposi&#231;&#227;o ao calor ou estresse emocional&#44; de curta dura&#231;&#227;o&#44; resolu&#231;&#227;o espont&#226;nea e associada &#224; sensa&#231;&#227;o de ardor&#46; Os sintomas s&#227;o agravados no ver&#227;o&#59; n&#227;o h&#225; hist&#243;ria familiar de dist&#250;rbio da sudorese ou urtic&#225;ria&#46; O diagn&#243;stico de anidrose foi confirmado pelo teste de Minor &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#44; e o exame histopatol&#243;gico revelou diminui&#231;&#227;o na quantidade de gl&#226;ndulas &#233;crinas e infiltrado linfocit&#225;rio periglandular&#46; Laboratorialmente&#44; o paciente apresentava dosagem de ant&#237;geno carcinoembrion&#225;rio &#40;CEA&#41; discretamente elevada &#40;7&#44;5 ng&#47;mL&#41;&#44; IgE em n&#237;veis normais&#44; FAN&#44; anti&#8208;SSA e anti&#8208;SSB negativos&#59; hemograma&#44; fun&#231;&#227;o renal e tireoidiana e glicemia de jejum sem particularidades&#46; Resson&#226;ncia magn&#233;tica de cr&#226;nio sem anormalidades&#46; Apresentou melhora parcial da erup&#231;&#227;o com prednisona 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;dia&#44; via oral&#44; com redu&#231;&#227;o gradual&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A AIGA apresenta&#8208;se clinicamente como aus&#234;ncia de sudorese frente &#224; estimula&#231;&#227;o&#46; Sintomas de intoler&#226;ncia ao calor e urtic&#225;ria colin&#233;rgica s&#227;o associados&#44; corroborando a predomin&#226;ncia em indiv&#237;duos cuja atividade laboral envolva exposi&#231;&#227;o ao calor&#46; Sudorese palmoplantar e axilar preservada &#233; justificada pela inerva&#231;&#227;o adren&#233;rgica e pelo predom&#237;nio de gl&#226;ndulas sudor&#237;paras ap&#243;crinas&#44; respectivamente&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a></p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">O diagn&#243;stico &#233; cl&#237;nico&#44; e o exame anatomopatol&#243;gico pode revelar infiltrado inflamat&#243;rio linfoc&#237;tico peri&#233;crino&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> O CEA &#233; expresso nas gl&#226;ndulas &#233;crinas normais&#44; e o aumento de seus n&#237;veis correlaciona&#8208;se com a &#225;rea de superf&#237;cie corporal acometida pela anidrose&#44; podendo ser utilizado para monitorar atividade de doen&#231;a&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a></p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">O diagn&#243;stico diferencial de anidrose inclui causas cong&#234;nitas e adquiridas &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabela 1</a>&#41;&#46; S&#227;o descritos tr&#234;s subtipos de AIGA&#58; disfun&#231;&#227;o das gl&#226;ndulas &#233;crinas&#44; neuropatia do eixo sudomotor e disfun&#231;&#227;o idiop&#225;tica pura do eixo sudomotor&#44; o subtipo mais comum e encontrado nos casos em que h&#225; urtic&#225;ria colin&#233;rgica associada&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4</span></a> Sua patog&#234;nese n&#227;o &#233; bem esclarecida&#46; Sabe&#8208;se que h&#225; redu&#231;&#227;o de receptores muscar&#237;nicos nas gl&#226;ndulas &#233;crinas&#44; evidenciada por imuno&#8208;histoqu&#237;mica&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> A redu&#231;&#227;o da enzima acetilcolinesterase tamb&#233;m &#233; encontrada&#44; resultando em excesso de acetilcolina na fenda sin&#225;ptica&#46; Esta liga&#8208;se aos receptores muscar&#237;nicos nos mast&#243;citos e induz a degranula&#231;&#227;o e a forma&#231;&#227;o de urticas&#46; Postula&#8208;se que a express&#227;o de citocinas CCL2&#47;MCP&#8208;1&#44; CCL5&#47;RANTES e CCL17&#47;TARC esteja aumentada nas c&#233;lulas glandulares&#44; recrutando linf&#243;citos que afetariam a express&#227;o de receptores muscar&#237;nicos e acetilcolinesterase&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a></p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Apesar dos relatos de sucesso terap&#234;utico com corticosteroides&#44; n&#227;o h&#225; estudos cl&#237;nicos para comprovar sua efic&#225;cia&#46; A forma de administra&#231;&#227;o&#44; a posologia e a dura&#231;&#227;o de tratamento n&#227;o s&#227;o consenso&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> Na falha da corticoterapia&#44; pode&#8208;se utilizar ciclosporina&#44; imunoglobulina endovenosa e omalizumabe&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;4</span></a></p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Suporte financeiro</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Contribui&#231;&#227;o dos autores</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ma&#237;sa Aparecida Matico Utsumi Okada&#58; Concep&#231;&#227;o e o desenho do estudo&#59; levantamento dos dados&#44; ou an&#225;lise e interpreta&#231;&#227;o dos dados&#59; reda&#231;&#227;o do artigo&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Let&#237;cia Santos Dexheimer&#58; Revis&#227;o cr&#237;tica do conte&#250;do intelectual importante&#59; aprova&#231;&#227;o final da vers&#227;o a ser enviada&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Renan Rangel Bonamigo&#58; Revis&#227;o cr&#237;tica do conte&#250;do intelectual importante&#59; aprova&#231;&#227;o final da vers&#227;o a ser enviada&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Renata Heck&#58; Revis&#227;o cr&#237;tica do conte&#250;do intelectual importante&#59; aprova&#231;&#227;o final da vers&#227;o a ser enviada&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Conflito de interesses</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum&#46;</p></span></span>"
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                  \t\t\t\t">Doen&#231;a de Fabry</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t"><span class="elsevierStyleItalic">Doen&#231;as neurol&#243;gicas centrais</span>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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Vol. 97. Núm. 4.
Páginas 532-534 (1 julho 2022)
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Carta ‐ Caso clínico
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Anidrose idiopática generalizada adquirida ‐ Raro caso em paciente brasileiro
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Maísa Aparecida Matico Utsumi Okadaa,
Autor para correspondência
okada.maisa@gmail.com

Autor para correspondência.
, Letícia Santos Dexheimera, Renan Rangel Bonamigoa,b, Renata Hecka
a Ambulatório de Dermatologia Sanitária, Secretaria Estadual de Saúde do Rio Grande do Sul, Porto Alegre, RS, Brasil
b Faculdade de Medicina, Universidade Federal do Rio Grande do Sul, Porto Alegre, RS, Brasil
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Prezado Editor,

A anidrose idiopática generalizada adquirida (AIGA) é doença rara, sem etiologia definida, não associada à disautonomia ou anormalidade neurológica.1 Incomum, com aproximadamente 100 casos descritos (a maioria na Ásia), em 80% das vezes acomete homens de 20 a 30 anos.1 Considerando a predominância de casos descritos na Ásia, apresentamos um caso inédito no Brasil.

Paciente do sexo masculino, 20 anos, militar, sem ascendência asiática, sem comorbidades, há oito meses desenvolve quadro de anidrose difusa, preservada nas regiões palmoplantar e axilar, associada a múltiplas pequenas pápulas normocrômicas com base eritematosa que acometem face, tronco, dorso e membros superiores (fig. 1). Erupção de início após realização de atividades físicas, exposição ao calor ou estresse emocional, de curta duração, resolução espontânea e associada à sensação de ardor. Os sintomas são agravados no verão; não há história familiar de distúrbio da sudorese ou urticária. O diagnóstico de anidrose foi confirmado pelo teste de Minor (fig. 2), e o exame histopatológico revelou diminuição na quantidade de glândulas écrinas e infiltrado linfocitário periglandular. Laboratorialmente, o paciente apresentava dosagem de antígeno carcinoembrionário (CEA) discretamente elevada (7,5 ng/mL), IgE em níveis normais, FAN, anti‐SSA e anti‐SSB negativos; hemograma, função renal e tireoidiana e glicemia de jejum sem particularidades. Ressonância magnética de crânio sem anormalidades. Apresentou melhora parcial da erupção com prednisona 1mg/kg/dia, via oral, com redução gradual.

Figura 1.

Inúmeras pápulas normocrômicas e eritema induzidos pela atividade física.

(0.26MB).
Figura 2.

Teste de Minor demonstrando sudorese preservada apenas na região axilar, após atividade física extenuante.

(0.22MB).

A AIGA apresenta‐se clinicamente como ausência de sudorese frente à estimulação. Sintomas de intolerância ao calor e urticária colinérgica são associados, corroborando a predominância em indivíduos cuja atividade laboral envolva exposição ao calor. Sudorese palmoplantar e axilar preservada é justificada pela inervação adrenérgica e pelo predomínio de glândulas sudoríparas apócrinas, respectivamente.2

O diagnóstico é clínico, e o exame anatomopatológico pode revelar infiltrado inflamatório linfocítico periécrino.1 O CEA é expresso nas glândulas écrinas normais, e o aumento de seus níveis correlaciona‐se com a área de superfície corporal acometida pela anidrose, podendo ser utilizado para monitorar atividade de doença.3

O diagnóstico diferencial de anidrose inclui causas congênitas e adquiridas (tabela 1). São descritos três subtipos de AIGA: disfunção das glândulas écrinas, neuropatia do eixo sudomotor e disfunção idiopática pura do eixo sudomotor, o subtipo mais comum e encontrado nos casos em que há urticária colinérgica associada.1,4 Sua patogênese não é bem esclarecida. Sabe‐se que há redução de receptores muscarínicos nas glândulas écrinas, evidenciada por imuno‐histoquímica.5 A redução da enzima acetilcolinesterase também é encontrada, resultando em excesso de acetilcolina na fenda sináptica. Esta liga‐se aos receptores muscarínicos nos mastócitos e induz a degranulação e a formação de urticas. Postula‐se que a expressão de citocinas CCL2/MCP‐1, CCL5/RANTES e CCL17/TARC esteja aumentada nas células glandulares, recrutando linfócitos que afetariam a expressão de receptores muscarínicos e acetilcolinesterase.5

Tabela 1.

Causas de anidrose

Congênitas  Adquiridas 
Displasia ectodérmica anidrótica  Idiopáticas 
Insensibilidade à dor e anidrose  Anidrose idiopática generalizada adquirida 
Síndrome Rapp Hodgkin  Secundárias 
Doença de FabryDoenças neurológicas centrais 
Doença de Parkinson 
Isquemia 
Demência por corpos de Lewy 
Esclerose múltipla 
Tumores 
Doenças neurológicas periféricas 
Diabetes mellitus 
Hanseníase 
Alcoolismo 
Colagenoses 
Síndrome de Sjöegren 
Medicamentos 
Psicotrópicos 
Anticolinérgicos 

Apesar dos relatos de sucesso terapêutico com corticosteroides, não há estudos clínicos para comprovar sua eficácia. A forma de administração, a posologia e a duração de tratamento não são consenso.1 Na falha da corticoterapia, pode‐se utilizar ciclosporina, imunoglobulina endovenosa e omalizumabe.1,4

Suporte financeiro

Nenhum.

Contribuição dos autores

Maísa Aparecida Matico Utsumi Okada: Concepção e o desenho do estudo; levantamento dos dados, ou análise e interpretação dos dados; redação do artigo.

Letícia Santos Dexheimer: Revisão crítica do conteúdo intelectual importante; aprovação final da versão a ser enviada.

Renan Rangel Bonamigo: Revisão crítica do conteúdo intelectual importante; aprovação final da versão a ser enviada.

Renata Heck: Revisão crítica do conteúdo intelectual importante; aprovação final da versão a ser enviada.

Conflito de interesses

Nenhum.

Referências
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Correlation of disease activity and serum level of carcinoembryonic antigen in acquired idiopathic generalized anhidrosis: A case report.
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[5]
Y. Tokura.
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Como citar este artigo: Okada MAMU, Dexheimer LS, Bonamigo RR, Heck R. Acquired generalized idiopathic anhidrosis ‐ rare case in a Brazilian patient. An Bras Dermatol. 2022;97:532–4.

Trabalho realizado no Ambulatório de Dermatologia Sanitária, Secretaria Estadual de Saúde do Rio Grande do Sul, Porto Alegre, RS, Brasil.

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