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Um homem de 51 anos apresentou hist&#243;ria de tumefa&#231;&#227;o das p&#225;lpebras superiores bilateralmente e edema similar nas regi&#245;es das par&#243;tidas bilateralmente ao longo de sete anos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#44; sem prurido ou dor&#46; O exame f&#237;sico evidenciou les&#245;es pendulares&#44; macias e n&#227;o dolorosas em ambas as p&#225;lpebras superiores no ter&#231;o lateral&#44; resultando em ptose mec&#226;nica&#46; O restante do exame ocular estava dentro dos limites normais&#46; Seu hist&#243;rico m&#233;dico n&#227;o indicou altera&#231;&#245;es&#46; Foi feito um estudo reumatol&#243;gico e imunol&#243;gico completo&#46; No hemograma completo&#44; a contagem de leuc&#243;citos foi de 8&#44;3 &#215; 10<span class="elsevierStyleSup">9</span>&#47;L&#44; neutr&#243;filos 4&#44;35 &#215; 10<span class="elsevierStyleSup">9</span>&#47;L &#40;representou 52&#44;4&#37;&#41;&#44; linf&#243;citos 2&#44;50 &#215; 10<span class="elsevierStyleSup">9</span>&#47;L &#40;representou 30&#44;1&#37;&#41; 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como linfonodos regionais&#44; as gl&#226;ndulas salivares maiores e os rins&#46; No entanto&#44; o comprometimento renal n&#227;o &#233; incomum&#44; quase sempre resultando em s&#237;ndrome nefr&#237;tica&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> O paciente apresentou todos os tr&#234;s elementos t&#237;picos para o diagn&#243;stico e comprometimento bilateral das gl&#226;ndulas salivares&#46; Assim&#44; DK foi o primeiro diagn&#243;stico suspeitado&#46; Essa doen&#231;a deve ser diferenciada da hiperplasia angiolinfoide com eosinofilia &#40;HALE&#41;&#44; que apresenta v&#225;rias caracter&#237;sticas cl&#237;nicas e histol&#243;gicas sobrepostas&#46; A DK ocorre principalmente em homens jovens de ascend&#234;ncia asi&#225;tica com uma ou v&#225;rias massas assintom&#225;ticas que comprometem o tecido subcut&#226;neo e as gl&#226;ndulas salivares&#46; &#201; frequentemente acompanhada de comprometimento de linfonodos regionais&#44; eosinofilia no sangue perif&#233;rico e IgE elevada&#46; Por sua vez&#44; a HALE ocorre predominantemente em mulheres de meia&#8208;idade e se apresenta com m&#250;ltiplas p&#225;pulas pequenas ou n&#243;dulos eritematosos associados a prurido&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> Quanto &#224;s caracter&#237;sticas histopatol&#243;gicas&#44; a DK exibe numerosos fol&#237;culos linfoides e aus&#234;ncia de vasos sangu&#237;neos irregulares e dilatados&#44;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> exatamente como foi observado neste caso&#46; A patog&#234;nese da DK permanece desconhecida&#44; mas alergia&#44; atopia&#44; autoimunidade e infesta&#231;&#227;o por parasitas s&#227;o considerados poss&#237;veis fatores de risco&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> Estudos anteriores relataram n&#237;veis aumentados de interleucina&#8208;4&#44; interleucina&#8208;5 e interleucina&#8208;13 no sangue perif&#233;rico dos indiv&#237;duos afetados&#44; sugerindo um papel para as citocinas de c&#233;lulas T auxiliares tipo 2&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> Os m&#233;todos terap&#234;uticos relatados na literatura s&#227;o heterog&#234;neos&#44; mas a excis&#227;o cir&#250;rgica e os corticosteroides orais s&#227;o as estrat&#233;gias mais usadas&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> Para evitar a recorr&#234;ncia durante a redu&#231;&#227;o gradual de esteroides&#44; v&#225;rios agentes imunomoduladores devem ser adicionados ao plano de tratamento&#46; A leflunomida e o micofenolato de mofetil se mostraram promissores em alguns casos relatados&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> Entretanto&#44; os dois medicamentos ainda s&#227;o caros&#44; por isso o metotrexato foi escolhido como o medicamento a ser combinado&#44; uma vez que ele apresenta efeitos imunomodulat&#243;rios semelhantes ao inibir a s&#237;ntese <span class="elsevierStyleItalic">de novo</span> de purina via inosina monofosfato desidrogenase&#46; Embora a recorr&#234;ncia seja muito comum&#44; n&#227;o foi observada ap&#243;s dois anos de acompanhamento deste caso&#46; O autor acredita que o metotrexato pode ser um tratamento promissor para a DK&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Suporte financeiro</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Contribui&#231;&#227;o do autor</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Han MA&#58; Aprova&#231;&#227;o da vers&#227;o final do manuscrito&#59; elabora&#231;&#227;o e reda&#231;&#227;o do manuscrito&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Conflitos de interesse</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum&#46;</p></span></span>"
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Vol. 95. Núm. 1.
Páginas 115-117 (1 janeiro 2020)
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Carta ‐ Caso clínico
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Tratamento da doença de Kimura com corticosteroide oral e metotrexato
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Han Ma
Departamento de Dermatologia, Fifth Affiliated Hospital, Sun Yat‐sen University, Zhuhai, Guangdong Province, China
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A doença de Kimura (DK) foi inicialmente descrita por Kim e Szeto em 1937, mas tornou‐se mais conhecida após a descrição sistemática de Kimura, que a classificou como uma doença inflamatória crônica.1 A maioria dos casos foi relatada em homens asiáticos entre 20 e 30 anos.2 As modalidades terapêuticas para DK incluem excisão cirúrgica, radioterapia e vários agentes imunomoduladores, como corticosteroides orais, ciclosporina, leflunomida e micofenolato de mofetil.3

Relata‐se um caso de DK com uma resposta excelente e sustentada ao corticosteroide oral e metotrexato intravenoso. Um homem de 51 anos apresentou história de tumefação das pálpebras superiores bilateralmente e edema similar nas regiões das parótidas bilateralmente ao longo de sete anos (fig. 1), sem prurido ou dor. O exame físico evidenciou lesões pendulares, macias e não dolorosas em ambas as pálpebras superiores no terço lateral, resultando em ptose mecânica. O restante do exame ocular estava dentro dos limites normais. Seu histórico médico não indicou alterações. Foi feito um estudo reumatológico e imunológico completo. No hemograma completo, a contagem de leucócitos foi de 8,3 × 109/L, neutrófilos 4,35 × 109/L (representou 52,4%), linfócitos 2,50 × 109/L (representou 30,1%) e eosinófilos 1,01 × 109/L (representou 12,2%). A IgE sérica foi de 205 UI/mL (valor de referência: < 100). Os demais resultados laboratoriais foram normais. A tomografia computadorizada revelou comprometimento de partes moles nas regiões da pálpebra superior e da parótida. Um estudo pós‐contraste evidenciou nítida acentuação no mapeamento tardio (fig. 2). A histopatologia da lesão excisada da pálpebra superior esquerda mostrou hiperplasia do tecido linfoide, com nódulos linfoides contendo centros germinativos esparsos na derme e tecido subcutâneo, e infiltração dispersa de eosinófilos (fig. 3). Com base nas manifestações clínicas e características histopatológicas, foi feito o diagnóstico de DK. O regime terapêutico compreendeu uma dose gradualmente decrescente de prednisona oral (dose inicial de 40mg/d) e metotrexato intravenoso a 15mg/semana por dois meses. O paciente apresentou resolução completa após o tratamento, não sendo observada recidiva nos dois anos de acompanhamento.

Figura 1.

Tumefação das pálpebras superiores bilateralmente e edema nas regiões das parótidas.

(0.11MB).
Figura 2.

Lesões de partes moles envolvem as regiões da pálpebra superior e da parótida.

(0.12MB).
Figura 3.

Infiltrado linfocítico nodular com centros germinativos na derme e tecido subcutâneo e centros germinativos reacionais circundados por pequenos linfócitos maduros e eosinófilos (seta) (Hematoxilina & eosina, 100×).

(0.15MB).

A DK é uma doença inflamatória crônica que se manifesta como uma tríade de nódulos subcutâneos na região da cabeça e pescoço, eosinofilia do sangue periférico e elevação da IgE sérica.3 Também pode comprometer localizações extracutâneas, como linfonodos regionais, as glândulas salivares maiores e os rins. No entanto, o comprometimento renal não é incomum, quase sempre resultando em síndrome nefrítica.4 O paciente apresentou todos os três elementos típicos para o diagnóstico e comprometimento bilateral das glândulas salivares. Assim, DK foi o primeiro diagnóstico suspeitado. Essa doença deve ser diferenciada da hiperplasia angiolinfoide com eosinofilia (HALE), que apresenta várias características clínicas e histológicas sobrepostas. A DK ocorre principalmente em homens jovens de ascendência asiática com uma ou várias massas assintomáticas que comprometem o tecido subcutâneo e as glândulas salivares. É frequentemente acompanhada de comprometimento de linfonodos regionais, eosinofilia no sangue periférico e IgE elevada. Por sua vez, a HALE ocorre predominantemente em mulheres de meia‐idade e se apresenta com múltiplas pápulas pequenas ou nódulos eritematosos associados a prurido.1 Quanto às características histopatológicas, a DK exibe numerosos folículos linfoides e ausência de vasos sanguíneos irregulares e dilatados,2 exatamente como foi observado neste caso. A patogênese da DK permanece desconhecida, mas alergia, atopia, autoimunidade e infestação por parasitas são considerados possíveis fatores de risco.3 Estudos anteriores relataram níveis aumentados de interleucina‐4, interleucina‐5 e interleucina‐13 no sangue periférico dos indivíduos afetados, sugerindo um papel para as citocinas de células T auxiliares tipo 2.5 Os métodos terapêuticos relatados na literatura são heterogêneos, mas a excisão cirúrgica e os corticosteroides orais são as estratégias mais usadas.3 Para evitar a recorrência durante a redução gradual de esteroides, vários agentes imunomoduladores devem ser adicionados ao plano de tratamento. A leflunomida e o micofenolato de mofetil se mostraram promissores em alguns casos relatados.3 Entretanto, os dois medicamentos ainda são caros, por isso o metotrexato foi escolhido como o medicamento a ser combinado, uma vez que ele apresenta efeitos imunomodulatórios semelhantes ao inibir a síntese de novo de purina via inosina monofosfato desidrogenase. Embora a recorrência seja muito comum, não foi observada após dois anos de acompanhamento deste caso. O autor acredita que o metotrexato pode ser um tratamento promissor para a DK.

Suporte financeiro

Nenhum.

Contribuição do autor

Han MA: Aprovação da versão final do manuscrito; elaboração e redação do manuscrito.

Conflitos de interesse

Nenhum.

Referências
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Como citar este artigo: Ma H. Treatment of Kimura's disease with oral corticosteroid and methotrexate. An Bras Dermatol. 2020;95:115–7.

Trabalho realizado no Departamento de Dermatologia, Fifth Affiliated Hospital, Sun Yat‐sen University, Zhuhai, Guangdong Province, China.

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