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o momento&#44; menos de 60 casos foram relatados&#46; O presente relato &#233; de um caso incomum de CCO afetando a gengiva de uma crian&#231;a&#46;</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Um menino de 11 anos de idade realizou uma consulta em decorr&#234;ncia de dor local e parestesia de l&#225;bio inferior esquerdo de evolu&#231;&#227;o desconhecida&#46; O paciente tinha hist&#243;ria de ependimoma grau II&#44; adequadamente tratado com cirurgia e radioterapia e controlado rotineiramente&#46; N&#227;o apresentava sintomas sist&#234;micos&#44; alergias conhecidas ou hist&#243;rico m&#233;dico de qualquer outra doen&#231;a&#46; O exame extraoral n&#227;o revelou anomalias&#46; Tumora&#231;&#227;o comprometendo a gengiva bucal e lingual foi identificada entre o segundo molar esquerdo inferior e o primeiro pr&#233;&#8208;molar esquerdo inferior&#46; Uma extensa placa branca verrucosa cobria o lado bucal da massa&#44; enquanto n&#243;dulos brancos com apar&#234;ncia c&#237;stica&#44; com vasos sangu&#237;neos superficiais&#44; tamb&#233;m estavam presentes em ambos os lados lingual e bucal do tumor &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; Os dentes envolvidos na tumora&#231;&#227;o eram m&#243;veis&#46; A tomografia computadorizada de feixe c&#244;nico revelou grande radioluc&#234;ncia bem definida envolvendo toda a espessura da mand&#237;bula posterior esquerda perfurando a t&#225;bua &#243;ssea bucal &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; Uma bi&#243;psia incisional foi realizada&#44; a qual mostrou massa tumoral composta por m&#250;ltiplos maci&#231;os epiteliais contendo criptas ramificadas preenchidas por ceratina&#44; revestidas por c&#233;lulas epiteliais escamosas&#46; O padr&#227;o de crescimento epitelial endof&#237;tico apresentava&#8208;se embutido profundamente no osso alveolar&#44; formando uma rede complexa de canal&#237;culos conectados&#44; lembrando tocas de coelho&#46; As c&#233;lulas epiteliais eram bem diferenciadas&#59; n&#227;o foram observadas atipia&#44; mitoses&#44; invas&#227;o perineural ou linfovascular&#46; Um infiltrado inflamat&#243;rio cr&#244;nico consistindo principalmente de linf&#243;citos com &#225;reas locais de ac&#250;mulo de neutr&#243;filos foi observado em algumas &#225;reas do estroma &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46; A les&#227;o foi diagnosticada como carcinoma cuniculatum da cavidade oral&#46; O diagn&#243;stico diferencial com uma variante s&#243;lida de cisto odontog&#234;nico cerat&#243;tico foi realizado em raz&#227;o de sua semelhan&#231;a histopatol&#243;gica&#46; O exame por tomografia computadorizada revelou a aus&#234;ncia de envolvimento de linfonodos e de met&#225;stases&#44; e o paciente foi encaminhado para tratamento cir&#250;rgico&#46; O paciente foi acompanhado com regularidade e nenhuma recorr&#234;ncia foi observada ap&#243;s um per&#237;odo de seguimento de cinco anos&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">O carcinoma cuniculatum &#40;CC&#41; &#233; uma variante rara e de baixo grau do carcinoma espinocelular &#40;CEC&#41;&#44; mais comumente localizado na planta do p&#233;&#44; mas qualquer s&#237;tio anat&#244;mico pode ser afetado&#44; incluindo a cavidade oral&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> De acordo com uma revis&#227;o sistem&#225;tica recente que analisou 43 casos de CCOs&#44; o mesmo tem uma leve predile&#231;&#227;o por mulheres&#44; e &#233; mais frequente entre a sexta e a s&#233;tima d&#233;cadas de vida&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> Nosso caso &#233; o segundo relato de CCO em crian&#231;as&#46; O primeiro caso foi relatado por Hutton el al&#46;&#44;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> em 2010&#44; correspondendo a um CCO afetando a gengiva maxilar anterior em uma menina de 7 anos&#46; Quando afeta a cavidade oral&#44; a localiza&#231;&#227;o mais comum &#233; a gengiva mandibular&#44; seguida pela gengiva maxilar&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> Tamb&#233;m foram relatados casos afetando a crista alveolar&#44; a l&#237;ngua e o palato&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> Quando a gengiva &#233; afetada&#44; &#233; comum o envolvimento &#243;sseo&#46; Exames de imagem geralmente mostram radioluc&#234;ncia com margens mal definidas&#44; com reabsor&#231;&#227;o do osso cortical adjacente&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a></p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">O sintoma cl&#237;nico mais comum &#233; a dor&#44; seguida de ulcera&#231;&#227;o&#44; incha&#231;o e endurecimento&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;5&#44;6</span></a> Nosso paciente&#44; al&#233;m dos sintomas mencionados&#44; tamb&#233;m relatou parestesia&#44; que at&#233; onde sabemos&#44; n&#227;o havia sido relatada antes&#46; O principal diagn&#243;stico diferencial do CC &#233; o carcinoma verrucoso &#40;CV&#41;&#44; outra variante incomum bem diferenciada do CEC&#46; Por&#233;m&#44; outras les&#245;es ceratinizantes&#44; como cistos odontog&#234;nicos ceratinizantes&#44; precisam ser descartadas&#44; principalmente por meio de pequenas bi&#243;psias incisionais&#46; No passado&#44; pensava&#8208;se que o CC era um CV&#44; mas agora &#233; considerado uma entidade distinta do CEC&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> Clinicamente&#44; tanto o CC quanto o CV podem ter apar&#234;ncia verrucosa&#44; embora o CC possa exibir uma superf&#237;cie papil&#237;fera s&#233;ssil rosa&#8208;avermelhada&#44; o que n&#227;o &#233; observado no CV&#46; Na histopatologia&#44; o CC mostra um componente invasivo tortuoso &#40;endof&#237;tico&#41; com tamp&#245;es de ceratina&#44; que contrasta com o crescimento verrucoso mais exof&#237;tico e expansivo observado no CV&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> Microabscessos preenchidos com neutr&#243;filos tamb&#233;m s&#227;o comumente relatados no CC&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a></p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">O principal tratamento de escolha &#233; a excis&#227;o cir&#250;rgica&#46; Embora o CCO possa ser localmente agressivo&#44; met&#225;stases em linfonodos e &#224; dist&#226;ncia s&#227;o incomuns&#44;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;6</span></a> e foi relatado que a taxa de sobrevida de cinco anos &#233; acima de 90&#37;&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> Recorr&#234;ncias locais foram relatadas&#44; mas n&#227;o s&#227;o muito comuns&#46; Em rela&#231;&#227;o ao presente caso&#44; o paciente permaneceu livre da doen&#231;a ap&#243;s um per&#237;odo de seguimento de cinco anos&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Suporte financeiro</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Contribui&#231;&#227;o dos autores</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Sven Niklander&#58; Elabora&#231;&#227;o e reda&#231;&#227;o do manuscrito&#59; aprova&#231;&#227;o da vers&#227;o final do manuscrito&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Luz Mar&#237;a Sernuda&#58; Aprova&#231;&#227;o da vers&#227;o final do manuscrito&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ren&#233; Martinez&#58; Elabora&#231;&#227;o e reda&#231;&#227;o do manuscrito&#59; 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Vol. 96. Núm. 6.
Páginas 799-801 (1 novembro 2021)
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Vol. 96. Núm. 6.
Páginas 799-801 (1 novembro 2021)
Carta ‐ Caso Clínico
Open Access
Caso incomum de carcinoma cuniculatum afetando a cavidade oral de um menino de 11 anos
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Sven Niklandera,
Autor para correspondência
sven.niklander@unab.cl

Autor para correspondência.
, Luz María Sernudab, René Martineza
a Departamento de Cirurgia e Patologia Oral, Facultad de Odontologia, Universidad Andres Bello, Chile
b Cirurgia Maxilofacial, Hospital de Quilpue, Servicio de Salud Viña del Mar‐Quillota, Chile
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O carcinoma cuniculatum oral (CCO) corresponde a uma variante rara e bem diferenciada do carcinoma espinocelular oral (CECO), incluído pela primeira vez na Classificação de Tumores de Cabeça e Pescoço da Organização Mundial da Saúde (OMS) em 2005. De acordo com a OMS, o CCO é definido como uma proliferação neoplásica maligna de epitélio escamoso estratificado formando amplos maciços epiteliais com centro ceratinizado e criptas preenchidas por ceratina que parecem penetrar no osso, sem características citológicas óbvias de malignidade.1 Estima‐se que o CCO seja responsável por até 2,7% de todos os CECOs.2 Até o momento, menos de 60 casos foram relatados. O presente relato é de um caso incomum de CCO afetando a gengiva de uma criança.

Um menino de 11 anos de idade realizou uma consulta em decorrência de dor local e parestesia de lábio inferior esquerdo de evolução desconhecida. O paciente tinha história de ependimoma grau II, adequadamente tratado com cirurgia e radioterapia e controlado rotineiramente. Não apresentava sintomas sistêmicos, alergias conhecidas ou histórico médico de qualquer outra doença. O exame extraoral não revelou anomalias. Tumoração comprometendo a gengiva bucal e lingual foi identificada entre o segundo molar esquerdo inferior e o primeiro pré‐molar esquerdo inferior. Uma extensa placa branca verrucosa cobria o lado bucal da massa, enquanto nódulos brancos com aparência cística, com vasos sanguíneos superficiais, também estavam presentes em ambos os lados lingual e bucal do tumor (fig. 1). Os dentes envolvidos na tumoração eram móveis. A tomografia computadorizada de feixe cônico revelou grande radiolucência bem definida envolvendo toda a espessura da mandíbula posterior esquerda perfurando a tábua óssea bucal (fig. 2). Uma biópsia incisional foi realizada, a qual mostrou massa tumoral composta por múltiplos maciços epiteliais contendo criptas ramificadas preenchidas por ceratina, revestidas por células epiteliais escamosas. O padrão de crescimento epitelial endofítico apresentava‐se embutido profundamente no osso alveolar, formando uma rede complexa de canalículos conectados, lembrando tocas de coelho. As células epiteliais eram bem diferenciadas; não foram observadas atipia, mitoses, invasão perineural ou linfovascular. Um infiltrado inflamatório crônico consistindo principalmente de linfócitos com áreas locais de acúmulo de neutrófilos foi observado em algumas áreas do estroma (fig. 3). A lesão foi diagnosticada como carcinoma cuniculatum da cavidade oral. O diagnóstico diferencial com uma variante sólida de cisto odontogênico ceratótico foi realizado em razão de sua semelhança histopatológica. O exame por tomografia computadorizada revelou a ausência de envolvimento de linfonodos e de metástases, e o paciente foi encaminhado para tratamento cirúrgico. O paciente foi acompanhado com regularidade e nenhuma recorrência foi observada após um período de seguimento de cinco anos.

Figura 1.

Apresentação clínica: tumoração envolvendo a gengiva vestibular e lingual entre o segundo molar inferior esquerdo e o primeiro pré‐molar esquerdo inferior.

(0.08MB).
Figura 2.

Tomografia computadorizada de feixe cônico. (A), Corte axial; (B), corte para‐axial; e (C), reconstrução panorâmica. Há grande radioluscência bem definida envolvendo toda a espessura da mandíbula posterior esquerda perfurando a tábua óssea vestibular.

(0.17MB).
Figura 3.

(A), Características histopatológicas mostrando tecido neoplásico com padrão endofítico de crescimento com ceratinização abundante (10×). (B), Infiltrado inflamatório misto composto primariamente de linfócitos e alguns neutrófilos vistos em algumas áreas (40×). (C e D), Crescimento epitelial endofítico formando uma rede complexa de canalículos conectados, semelhantes a tocas de coelhos (10×).

(0.49MB).

O carcinoma cuniculatum (CC) é uma variante rara e de baixo grau do carcinoma espinocelular (CEC), mais comumente localizado na planta do pé, mas qualquer sítio anatômico pode ser afetado, incluindo a cavidade oral.2 De acordo com uma revisão sistemática recente que analisou 43 casos de CCOs, o mesmo tem uma leve predileção por mulheres, e é mais frequente entre a sexta e a sétima décadas de vida.3 Nosso caso é o segundo relato de CCO em crianças. O primeiro caso foi relatado por Hutton el al.,4 em 2010, correspondendo a um CCO afetando a gengiva maxilar anterior em uma menina de 7 anos. Quando afeta a cavidade oral, a localização mais comum é a gengiva mandibular, seguida pela gengiva maxilar.3 Também foram relatados casos afetando a crista alveolar, a língua e o palato.5 Quando a gengiva é afetada, é comum o envolvimento ósseo. Exames de imagem geralmente mostram radiolucência com margens mal definidas, com reabsorção do osso cortical adjacente.6

O sintoma clínico mais comum é a dor, seguida de ulceração, inchaço e endurecimento.3,5,6 Nosso paciente, além dos sintomas mencionados, também relatou parestesia, que até onde sabemos, não havia sido relatada antes. O principal diagnóstico diferencial do CC é o carcinoma verrucoso (CV), outra variante incomum bem diferenciada do CEC. Porém, outras lesões ceratinizantes, como cistos odontogênicos ceratinizantes, precisam ser descartadas, principalmente por meio de pequenas biópsias incisionais. No passado, pensava‐se que o CC era um CV, mas agora é considerado uma entidade distinta do CEC.2 Clinicamente, tanto o CC quanto o CV podem ter aparência verrucosa, embora o CC possa exibir uma superfície papilífera séssil rosa‐avermelhada, o que não é observado no CV. Na histopatologia, o CC mostra um componente invasivo tortuoso (endofítico) com tampões de ceratina, que contrasta com o crescimento verrucoso mais exofítico e expansivo observado no CV.5 Microabscessos preenchidos com neutrófilos também são comumente relatados no CC.2

O principal tratamento de escolha é a excisão cirúrgica. Embora o CCO possa ser localmente agressivo, metástases em linfonodos e à distância são incomuns,2,6 e foi relatado que a taxa de sobrevida de cinco anos é acima de 90%.2 Recorrências locais foram relatadas, mas não são muito comuns. Em relação ao presente caso, o paciente permaneceu livre da doença após um período de seguimento de cinco anos.

Suporte financeiro

Nenhum.

Contribuição dos autores

Sven Niklander: Elaboração e redação do manuscrito; aprovação da versão final do manuscrito.

Luz María Sernuda: Aprovação da versão final do manuscrito.

René Martinez: Elaboração e redação do manuscrito; aprovação da versão final do manuscrito.

Conflito de interesses

Nenhum.

Esta pesquisa não recebeu nenhum suporte financeiro específico de agências de fomento nos setores público, comercial ou sem fins lucrativos. O estudo foi realizado em Viña del Mar, Chile.

Agradecimentos

Gostaríamos de agradecer à Dra. Javiera Fuentes por sua ajuda na interpretação das imagens de tomografia computadorizada de feixe cônico.

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Como citar este artigo: Niklander S, Sernuda LM, Martínez R. Unusual case of carcinoma cuniculatum affecting the oral cavity of an 11‐year‐old boy. An Bras Dermatol. 2021;96:799–801.

Trabalho realizado na Facultad de Odontologia, Universidad Andres e Hospital de Quilpue, Servicio de Salud Viña del Mar‐Quillota, Chile.

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