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teste da fun&#231;&#227;o hep&#225;tica&#44; perfil renal e anticorpos antinucleares &#8211; foram todos negativos ou dentro da faixa normal&#46; A bi&#243;psia de les&#227;o evidenciou epiderme normal com pigmenta&#231;&#227;o aumentada na camada basal&#44; col&#225;geno d&#233;rmico mais compacto e infiltra&#231;&#227;o linfocit&#225;ria perivascular de pequeno grau na derme superior &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; A dermatoscopia evidenciou rede marrom&#8208;clara com margens pouco demarcadas&#46; Foi estabelecido o diagn&#243;stico de atrofodermia linear de Moulin &#40;ALM&#41; e iniciou&#8208;se o tratamento t&#243;pico com creme de halometasona a 0&#44;5&#37; e creme de hidroquinona a 2&#37; por dois meses&#44; sem melhora&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A ALM &#233; entidade cl&#237;nica rara e distinta&#44; caracterizada por les&#245;es cut&#226;neas unilaterais&#44; hiperpigmentadas e atr&#243;ficas em faixa&#44; que seguem as linhas de Blaschko&#44; sem inflama&#231;&#227;o pr&#233;via ou apar&#234;ncia escler&#243;tica&#46; A doen&#231;a recebe o nome do pesquisador que&#44; em 1992&#44; relatou o caso de cinco pacientes com faixas pigmentadas mais ou menos atr&#243;ficas ao longo das linhas de Blaschko&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> A ALM geralmente evolui como les&#227;o atr&#243;fica linear nos primeiros meses&#44; deixa ent&#227;o de progredir e persiste&#46; Sua etiologia permanece incerta&#46; Todos os casos relatados at&#233; o momento foram espor&#225;dicos&#46; Ela pode estar ligada a um mosaicismo gen&#233;tico ou autoimunidade&#46; Um estudo do componente atr&#243;fico da ALM por ultrassonografia revelou que a redu&#231;&#227;o do volume subcut&#226;neo&#44; n&#227;o a diminui&#231;&#227;o da derme&#44; foi a causa da apar&#234;ncia atr&#243;fica&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> Embora sua manifesta&#231;&#227;o cl&#237;nica seja singular&#44; a histopatologia da ALM &#233; bastante discreta&#46; A colora&#231;&#227;o com hematoxilina &#38; eosina geralmente evidencia hiperpigmenta&#231;&#227;o apenas na camada basal da epiderme&#44; aus&#234;ncia de col&#225;geno anormal ou fibras el&#225;sticas alteradas na derme ou de qualquer inflama&#231;&#227;o &#243;bvia&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> Pode haver certo grau de infiltrado linfocit&#225;rio perivascular&#44; acantose&#44; adelga&#231;amento da epiderme&#44; altera&#231;&#245;es no col&#225;geno d&#233;rmico e redu&#231;&#227;o ou fragmenta&#231;&#227;o do tecido el&#225;stico&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a></p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">L&#243;pez et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> propuseram os seguintes crit&#233;rios diagn&#243;sticos para a ALM&#58; 1&#41; In&#237;cio durante a inf&#226;ncia ou adolesc&#234;ncia&#59; 2&#41; Desenvolvimento de les&#245;es unilaterais hiperpigmentadas&#44; levemente atr&#243;ficas&#44; que seguem as linhas de Blaschko no tronco ou nos membros&#59; 3&#41; Aus&#234;ncia de inflama&#231;&#227;o pr&#233;via ou de esclerodermia subsequente&#59; 4&#41; Curso cl&#237;nico est&#225;vel&#44; n&#227;o progressivo&#44; sem padr&#227;o de remiss&#227;o&#59; 5&#41; Achados histol&#243;gicos de hiperpigmenta&#231;&#227;o da camada basal da epiderme e derme normal com tecido conjuntivo e fibras el&#225;sticas inalterados&#46; At&#233; o momento&#44; mais de 30 casos de ALM foram relatados na literatura&#46; No entanto&#44; esse diagn&#243;stico pode ter sido superestimado&#46; Se os crit&#233;rios diagn&#243;sticos forem rigorosamente seguidos&#44; alguns casos n&#227;o podem ser classificados como ALM&#44; pois esses autores relataram achados histol&#243;gicos compat&#237;veis com outras entidades cl&#237;nicas&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a></p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A ALM deve ser diferenciada da atrofodermia de Pasini e Pierini &#40;APP&#41;&#44; que apresenta configura&#231;&#227;o&#44; atrofia e hiperpigmenta&#231;&#227;o semelhantes&#44; mas n&#227;o segue as linhas de Blaschko&#46; Al&#233;m disso&#44; a ALM &#233; diferente da morfeia linear&#44; que geralmente apresenta inflama&#231;&#227;o&#44; enrijecimento ou esclerodermia anteriores&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Histopatologicamente&#44; a morfeia apresenta feixes de col&#225;geno compactados e orientados horizontalmente&#44; com perda progressiva dos anexos cut&#226;neos e da gordura subcut&#226;nea&#46; No entanto&#44; ainda n&#227;o existe um consenso se a ALM &#233; uma entidade distinta&#46; Existem muitas semelhan&#231;as cl&#237;nicas e histol&#243;gicas entre ALM&#44; APP e morfeia&#59; portanto&#44; alguns autores sugerem que essas doen&#231;as s&#227;o parte de um espectro e que a ALM pode n&#227;o ser uma entidade distinta&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> A ALM pode ser uma variante Blaschko&#8208;linear da APP&#44; que por sua vez pode ser considerada uma forma abortiva de morfeia&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a></p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">N&#227;o existe tratamento eficaz para a ALM&#46; Corticosteroides t&#243;picos e heparina n&#227;o foram bem&#8208;sucedidos&#46; Alguns tratamentos experimentais levaram a uma resposta parcial&#58; calcipotriol t&#243;pico&#44; metotrexato sist&#234;mico ou aminobenzoato e terapia intralesional com plasma rico em plaquetas&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> O presente relato apresenta um caso de ALM com caracter&#237;sticas cl&#237;nicas e histopatol&#243;gicas cl&#225;ssicas&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Suporte financeiro</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Contribui&#231;&#227;o dos autores</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Li&#8208;wen Zhang&#58; Aprova&#231;&#227;o da vers&#227;o final do manuscrito&#59; concep&#231;&#227;o e planejamento do estudo&#59; elabora&#231;&#227;o e reda&#231;&#227;o do manuscrito&#59; revis&#227;o cr&#237;tica da literatura&#59; revis&#227;o cr&#237;tica do manuscrito&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Meng&#8208;sha Ma&#58; Obten&#231;&#227;o&#44; an&#225;lise e interpreta&#231;&#227;o dos dados&#59; revis&#227;o cr&#237;tica do manuscrito&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tao Chen&#58; Aprova&#231;&#227;o da vers&#227;o final do manuscrito&#59; concep&#231;&#227;o e planejamento do estudo&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Li&#8208;xin Fu&#58; Revis&#227;o cr&#237;tica da literatura&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Conflitos de interesse</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum&#46;</p></span></span>"
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Journal Information
Vol. 95. Issue 1.
Pages 119-121 (1 January 2020)
Visits
9710
Vol. 95. Issue 1.
Pages 119-121 (1 January 2020)
Carta ‐ Caso clínico
Open Access
Um caso de atrofodermia linear de Moulin
Visits
9710
Li‐Wen Zhang, Meng‐Sha Ma, Tao Chen
Corresponding author
13980427003@163.com

Autor para correspondência.
, Li‐Xin Fu
Departamento de Dermatovenereologia, Chengdu Second People's Hospital, Sichuan, China
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Prezado Editor,

Uma menina chinesa de 15 anos apresentou história de 10 anos de máculas marrom‐claras assintomáticas e unilaterais que afetavam o braço direito e o lado direito do tronco. Não havia histórico de lesões cutâneas ou inflamação. O histórico médico e familiar não foi significativo. No exame físico, foram observadas máculas atróficas lineares hiperpigmentadas no braço e tronco direitos que seguiam as linhas de Blaschko e acometiam os aspectos anterior e posterior. A pele estava levemente atrófica à palpação. Não foram observados sinais de enrijecimento ou inflamação (fig. 1A‐B). Os exames laboratoriais – inclusive hemograma, taxa de sedimentação de eritrócitos, teste da função hepática, perfil renal e anticorpos antinucleares – foram todos negativos ou dentro da faixa normal. A biópsia de lesão evidenciou epiderme normal com pigmentação aumentada na camada basal, colágeno dérmico mais compacto e infiltração linfocitária perivascular de pequeno grau na derme superior (fig. 2). A dermatoscopia evidenciou rede marrom‐clara com margens pouco demarcadas. Foi estabelecido o diagnóstico de atrofodermia linear de Moulin (ALM) e iniciou‐se o tratamento tópico com creme de halometasona a 0,5% e creme de hidroquinona a 2% por dois meses, sem melhora.

Figura 1.

A, Máculas lineares hiperpigmentadas no braço direito e tronco direito que seguem as linhas de Blaschko. B, Máculas lineares hiperpigmentadas no braço direito e tronco direito seguindo as linhas de Blaschko.

(0.32MB).
Figura 2.

Epiderme normal com pigmentação aumentada da camada basal, com colágeno dérmico mais compacto e infiltração linfocitária perivascular de pequeno grau na derme superior (Hematoxilina & eosina, 40×).

(0.17MB).

A ALM é entidade clínica rara e distinta, caracterizada por lesões cutâneas unilaterais, hiperpigmentadas e atróficas em faixa, que seguem as linhas de Blaschko, sem inflamação prévia ou aparência esclerótica. A doença recebe o nome do pesquisador que, em 1992, relatou o caso de cinco pacientes com faixas pigmentadas mais ou menos atróficas ao longo das linhas de Blaschko.1 A ALM geralmente evolui como lesão atrófica linear nos primeiros meses, deixa então de progredir e persiste. Sua etiologia permanece incerta. Todos os casos relatados até o momento foram esporádicos. Ela pode estar ligada a um mosaicismo genético ou autoimunidade. Um estudo do componente atrófico da ALM por ultrassonografia revelou que a redução do volume subcutâneo, não a diminuição da derme, foi a causa da aparência atrófica.2 Embora sua manifestação clínica seja singular, a histopatologia da ALM é bastante discreta. A coloração com hematoxilina & eosina geralmente evidencia hiperpigmentação apenas na camada basal da epiderme, ausência de colágeno anormal ou fibras elásticas alteradas na derme ou de qualquer inflamação óbvia.1 Pode haver certo grau de infiltrado linfocitário perivascular, acantose, adelgaçamento da epiderme, alterações no colágeno dérmico e redução ou fragmentação do tecido elástico.2

López et al.3 propuseram os seguintes critérios diagnósticos para a ALM: 1) Início durante a infância ou adolescência; 2) Desenvolvimento de lesões unilaterais hiperpigmentadas, levemente atróficas, que seguem as linhas de Blaschko no tronco ou nos membros; 3) Ausência de inflamação prévia ou de esclerodermia subsequente; 4) Curso clínico estável, não progressivo, sem padrão de remissão; 5) Achados histológicos de hiperpigmentação da camada basal da epiderme e derme normal com tecido conjuntivo e fibras elásticas inalterados. Até o momento, mais de 30 casos de ALM foram relatados na literatura. No entanto, esse diagnóstico pode ter sido superestimado. Se os critérios diagnósticos forem rigorosamente seguidos, alguns casos não podem ser classificados como ALM, pois esses autores relataram achados histológicos compatíveis com outras entidades clínicas.3

A ALM deve ser diferenciada da atrofodermia de Pasini e Pierini (APP), que apresenta configuração, atrofia e hiperpigmentação semelhantes, mas não segue as linhas de Blaschko. Além disso, a ALM é diferente da morfeia linear, que geralmente apresenta inflamação, enrijecimento ou esclerodermia anteriores.

Histopatologicamente, a morfeia apresenta feixes de colágeno compactados e orientados horizontalmente, com perda progressiva dos anexos cutâneos e da gordura subcutânea. No entanto, ainda não existe um consenso se a ALM é uma entidade distinta. Existem muitas semelhanças clínicas e histológicas entre ALM, APP e morfeia; portanto, alguns autores sugerem que essas doenças são parte de um espectro e que a ALM pode não ser uma entidade distinta.4 A ALM pode ser uma variante Blaschko‐linear da APP, que por sua vez pode ser considerada uma forma abortiva de morfeia.4

Não existe tratamento eficaz para a ALM. Corticosteroides tópicos e heparina não foram bem‐sucedidos. Alguns tratamentos experimentais levaram a uma resposta parcial: calcipotriol tópico, metotrexato sistêmico ou aminobenzoato e terapia intralesional com plasma rico em plaquetas.5 O presente relato apresenta um caso de ALM com características clínicas e histopatológicas clássicas.

Suporte financeiro

Nenhum.

Contribuição dos autores

Li‐wen Zhang: Aprovação da versão final do manuscrito; concepção e planejamento do estudo; elaboração e redação do manuscrito; revisão crítica da literatura; revisão crítica do manuscrito.

Meng‐sha Ma: Obtenção, análise e interpretação dos dados; revisão crítica do manuscrito.

Tao Chen: Aprovação da versão final do manuscrito; concepção e planejamento do estudo.

Li‐xin Fu: Revisão crítica da literatura.

Conflitos de interesse

Nenhum.

Referências
[1]
G. Moulin, M.P. Hill, V. Guillaud, D. Barrut, J. Chevallier, L. Thomas.
Acquired atrophic pigmented band‐like lesions following Blaschko's lines.
Ann Dermatol Venereol., 119 (1992), pp. 729-736
[2]
O. Norisugi, T. Makino, H. Hara, K. Matsui, M. Furuichi, T. Shimizu.
Evaluation of skin atrophy associated with linear atrophoderma of Moulin by ultrasound imaging.
J Am Acad Dermatol., 65 (2011), pp. 232-233
[3]
N. Lopez, M.A. Gallardo, M. Mendiola, R. Bosch, E. Herrera.
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Actas Dermosifiliogr., 99 (2008), pp. 165-167
[4]
E. de Golian, K. Echols, H. Pearl, L. Davis.
Linear atrophoderma of Moulin: a distinct entity?.
Pediatr Dermatol., 31 (2014), pp. 373-377
[5]
V.D. Kharkar, B.A. Abak, S.A. Mahajan.
Linear atrophoderma of Moulin: a rare entity.
Indian J Dermatol Venereol Leprol., 84 (2018), pp. 591-594

Como citar este artigo: Zhang L‐W, Ma M‐S, Chen T, Fu L‐X. A case of linear atrophoderma of Moulin. An Bras Dermatol. 2020;95:119–21.

Trabalho realizado no Chengdu Second People's Hospital, Sichuan, China.

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