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caracterizado pela presen&#231;a de tecido &#243;sseo adjacente ou interposto com ninhos de c&#233;lulas melanoc&#237;ticas&#44;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;4</span></a> geralmente localizado na por&#231;&#227;o superior do tronco e com predile&#231;&#227;o para indiv&#237;duos do sexo feminino&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a></p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Relata&#8208;se o caso de paciente com les&#227;o exuberante no couro cabeludo&#44; cuja an&#225;lise histopatol&#243;gica foi conclusiva de osteonevo de Nanta em nevo combinado&#44; possivelmente o primeiro relato dessa associa&#231;&#227;o&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0020">Relato do caso</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente do sexo feminino&#44; 38 anos&#44; com les&#227;o na regi&#227;o occipital desde o nascimento&#44; evoluiu havia cerca de 14 anos com aumento progressivo de tamanho&#44; sem sintomatologia associada&#46; Ao exame apresentava tumora&#231;&#227;o exof&#237;tica&#44; pedunculada&#44; normocr&#244;mica&#44; com superf&#237;cie irregular e &#225;reas deprimidas com pigmenta&#231;&#227;o castanho escuro a azulada&#44; de consist&#234;ncia fibroel&#225;stica&#44; media 3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#215;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de di&#226;metro &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; A paciente n&#227;o apresentava comorbidades&#44; por&#233;m afirmava ser usu&#225;ria de drogas il&#237;citas&#46; Optou&#8208;se por ex&#233;rese cir&#250;rgica da les&#227;o a fim de diagn&#243;stico e tratamento&#44; com excis&#227;o fusiforme e sutura prim&#225;ria com pontos simples &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 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o fen&#244;meno foi descrito em diversas les&#245;es melanoc&#237;ticas como nevo azul&#44;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> nevo de Spitz&#44; nevo de Becker&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> A associa&#231;&#227;o com o nevo melanoc&#237;tico intrad&#233;rmico foi a mais frequente&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a></p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Segundo a literatura&#44; as les&#245;es&#44; em sua maioria&#44; localizam&#8208;se na cabe&#231;a e no pesco&#231;o&#44; principalmente na face&#44; h&#225; menos de 5&#37; dos casos em outras localiza&#231;&#245;es&#44; como antebra&#231;os&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> Costuma ocorrer mais em mulheres&#44;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;7</span></a> a faixa et&#225;ria &#233; vari&#225;vel&#44; com frequ&#234;ncia um pouco maior na popula&#231;&#227;o mais idosa&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;4</span></a> No caso relatado a localiza&#231;&#227;o e o sexo da paciente s&#227;o concordantes com os dados da literatura&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Com rela&#231;&#227;o a sua fisiopatogenia&#44; a disembrioplasia &#40;les&#227;o hamartomatosa&#41; e a metaplasia s&#227;o os principais mecanismos postulados at&#233; o momento para explicar a ocorr&#234;ncia da ossifica&#231;&#227;o dessas les&#245;es&#46; De acordo com o primeiro&#44; haveria a presen&#231;a de c&#233;lulas mesenquimais primitivas de oste&#243;citos em locais err&#244;neos&#44; com express&#227;o simult&#226;nea de estruturas de origem ectod&#233;rmica e mesod&#233;rmica&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> No mecanismo de metaplasia ocorreria inflama&#231;&#227;o cr&#244;nica&#44; trauma ou prolifera&#231;&#227;o neopl&#225;sica que induziria diferencia&#231;&#227;o de fibroblastos d&#233;rmicos em osteoblastos&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> Na inflama&#231;&#227;o cr&#244;nica&#47;trauma uma distor&#231;&#227;o ou obstru&#231;&#227;o folicular causada por melan&#243;citos ou trauma repetitivo do fol&#237;culo induzido pela retirada de pelos do nevo levaria a ruptura folicular&#44; com consequente inflama&#231;&#227;o e metaplasia&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;8</span></a> J&#225; nos processos neopl&#225;sicos a desmoplasia tornaria as c&#233;lulas mesenquimais d&#233;rmicas primitivas capazes de produzir osso&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> Uma terceira possibilidade seria que a simples intera&#231;&#227;o entre c&#233;lulas n&#233;vicas e o tecido mesenquimal poderia resultar em metaplasia celular e consequente ossifica&#231;&#227;o&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;4</span></a></p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Com rela&#231;&#227;o &#224; maior incid&#234;ncia do osteonevo em indiv&#237;duos do sexo feminino relatada em grande parte dos estudos&#44; acredita&#8208;se que o estr&#243;geno tenha papel potencial na forma&#231;&#227;o &#243;ssea&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> Como os osteoblastos t&#234;m receptores para estr&#243;genos&#44; essa intera&#231;&#227;o resultaria na sua ativa&#231;&#227;o e bloqueio da reabsor&#231;&#227;o &#243;ssea pelos osteoclastos&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;10</span></a> Entretanto&#44; faltam estudos para comprovar a import&#226;ncia desse mecanismo no processo de ossifica&#231;&#227;o de nevos melanoc&#237;ticos&#46;</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Na an&#225;lise histol&#243;gica nota&#8208;se geralmente a ossifica&#231;&#227;o como pequenas ilhas de osso compacto lamelar ou amorfo na base da les&#227;o melanoc&#237;tica&#44;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> na derme reticular pr&#243;ximo a fol&#237;culos pilosos&#44;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;10</span></a> pode ser com foco &#250;nico ou m&#250;ltiplos&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> Em alguns casos&#44; osso trabecular com medula &#243;ssea e adip&#243;citos podem estar presentes&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> O achado de infiltrado mononuclear&#44; granuloma de corpo estranho ou granulomas mistos &#233; frequente&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a></p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No caso relatado houve a caracteriza&#231;&#227;o de nevo combinado &#8211; nevo melanoc&#237;tico intrad&#233;rmico e nevo azul &#8211; associado &#224; presen&#231;a de tecido &#243;sseo homog&#234;neo na derme reticular pr&#243;ximo a fol&#237;culos pilosos e rea&#231;&#227;o granulomatosa tipo corpo estranho&#46; N&#227;o foram identificados relatos na literatura de ossifica&#231;&#227;o de nevo combinado&#44; esta provavelmente &#233; a primeira descri&#231;&#227;o da associa&#231;&#227;o&#46;</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Os achados de ossifica&#231;&#227;o pr&#243;ximo a fol&#237;culo piloso e rea&#231;&#227;o granulomatosa do tipo corpo estranho&#44; associado &#224; localiza&#231;&#227;o da les&#227;o no couro cabeludo&#44; s&#237;tio rico em fol&#237;culos pilosos e alvo de trauma repetitivo&#44; orientam o racioc&#237;nio quanto &#224; possibilidade de metaplasia resultante de processo inflamat&#243;rio cr&#244;nico folicular&#44; o que leva a ossifica&#231;&#227;o secund&#225;ria do nevo melanoc&#237;tico combinado&#46;</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Culver e Burgdorf em 1993 relataram o &#250;nico caso da literatura de melanoma maligno associado a osteonevo de Nanta&#46; No relato a paciente do sexo feminino apresentava melanoma extensivo superficial e nevo intrad&#233;rmico com dois focos de ossifica&#231;&#227;o na sua base&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> Ressalta&#8208;se que existe a possibilidade de ocorr&#234;ncia de ossifica&#231;&#227;o em melanomas&#44; por&#233;m essa ocorre em meio a desmoplasia tumoral&#44; diferente do caso relatado por esses autores em que a forma&#231;&#227;o &#243;ssea estava na base do nevo intrad&#233;rmico&#46;</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Apesar de aparentemente o fen&#244;meno n&#227;o estar relacionado com mau progn&#243;stico&#44; a possibilidade de metaplasia como mecanismo fisiopatog&#234;nico e um relato de sua associa&#231;&#227;o com melanoma<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> tornam o osteonevo de Nanta uma les&#227;o com potencial import&#226;ncia cl&#237;nica&#44; n&#227;o devem ser subestimados e sub&#8208;relatados os achados de ossifica&#231;&#227;o em les&#245;es melanoc&#237;ticas excisadas&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Suporte financeiro</span><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Contribui&#231;&#227;o dos autores</span><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Elaine Dias Melo&#58; Concep&#231;&#227;o e planejamento do estudo&#59; elabora&#231;&#227;o e reda&#231;&#227;o do manuscrito&#59; obten&#231;&#227;o&#44; an&#225;lise e interpreta&#231;&#227;o dos dados&#59; participa&#231;&#227;o intelectual em conduta proped&#234;utica e&#47;ou terap&#234;utica de casos estudados&#59; revis&#227;o cr&#237;tica da literatura&#46;</p><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Patr&#237;cia Amaral Couto&#58; Elabora&#231;&#227;o e reda&#231;&#227;o do manuscrito&#59; obten&#231;&#227;o&#44; an&#225;lise e interpreta&#231;&#227;o dos dados&#59; revis&#227;o cr&#237;tica da literatura&#46;</p><p id="par0125" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ant&#244;nio Pedro Mendes Schettini&#58; Aprova&#231;&#227;o da vers&#227;o final do manuscrito&#59; elabora&#231;&#227;o e reda&#231;&#227;o do manuscrito&#59; participa&#231;&#227;o efetiva na orienta&#231;&#227;o da pesquisa&#59; revis&#227;o cr&#237;tica da literatura&#59; revis&#227;o cr&#237;tica do manuscrito&#46;</p><p id="par0130" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Carlos Alberto Chirano Rodrigues&#58; Concep&#231;&#227;o e planejamento do estudo&#59; participa&#231;&#227;o efetiva na orienta&#231;&#227;o da pesquisa&#59; participa&#231;&#227;o intelectual em conduta proped&#234;utica e&#47;ou terap&#234;utica de casos estudados&#46;</p></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conflitos de interesse</span><p id="par0135" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum&#46;</p></span></span>"
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Vol. 95. Núm. 3.
Páginas 351-354 (1 maio 2020)
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Páginas 351-354 (1 maio 2020)
Dermatopatologia
Open Access
Osteonevo de Nanta: relato de caso em nevo melanocítico combinado
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Elaine Dias Meloa,
Autor para correspondência
e.dmelo@yahoo.com

Autor para correspondência.
, Patrícia Amaral Coutoa, Antônio Pedro Mendes Schettinia, Carlos Alberto Chirano Rodriguesb
a Serviço de Dermatologia, Fundação de Dermatologia Tropical e Venereologia Alfredo da Matta, Manaus, AM, Brasil
b Serviço de Cirurgia Dermatológica, Fundação de Dermatologia Tropical e Venereologia Alfredo da Matta, Manaus, AM, Brasil
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Resumo

A ossificação cutânea secundária é fenômeno que pode ocorrer em diversas condições. Quando ocorre em nevo melanocítico recebe o nome de osteonevo de Nanta, evento considerado incomum e caracterizado pela presença de tecido ósseo adjacente ou interposto com ninhos de células melanocíticas. Há relatos de sua ocorrência em lesões melanocíticas variadas, é mais frequente sua associação com nevo intradérmico. Relata‐se caso de osteonevo de Nanta em nevo melanocítico combinado, possivelmente o primeiro relato dessa associação.

Palavras‐chave:
Nevo azul
Nevo intradérmico
Nevo pigmentado
Ossificação heterotópica
Osteoma
Texto Completo
Introdução

A ossificação cutânea secundária é fenômeno que pode ocorrer em diversas condições, como pilomatricoma, carcinoma basocelular, acne, cicatrizes, tumores cutâneos mistos, locais de inflamação e trauma.1 Sua ocorrência em nevo melanocítico, denominada osteonevo de Nanta, parece ser evento incomum, com incidência estimada de 0,6% a 1,45% entre os tumores pigmentados.2

O osteonevo de Nanta é caracterizado pela presença de tecido ósseo adjacente ou interposto com ninhos de células melanocíticas,3,4 geralmente localizado na porção superior do tronco e com predileção para indivíduos do sexo feminino.2

Relata‐se o caso de paciente com lesão exuberante no couro cabeludo, cuja análise histopatológica foi conclusiva de osteonevo de Nanta em nevo combinado, possivelmente o primeiro relato dessa associação.

Relato do caso

Paciente do sexo feminino, 38 anos, com lesão na região occipital desde o nascimento, evoluiu havia cerca de 14 anos com aumento progressivo de tamanho, sem sintomatologia associada. Ao exame apresentava tumoração exofítica, pedunculada, normocrômica, com superfície irregular e áreas deprimidas com pigmentação castanho escuro a azulada, de consistência fibroelástica, media 3×2cm de diâmetro (fig. 1). A paciente não apresentava comorbidades, porém afirmava ser usuária de drogas ilícitas. Optou‐se por exérese cirúrgica da lesão a fim de diagnóstico e tratamento, com excisão fusiforme e sutura primária com pontos simples (fig. 2).

Figura 1.

(A) Tumoração exofítica, pedunculada, de consistência fibroelástica, mede 3,0×2,0cm na região occipital do couro cabeludo; (B) Aspecto após exérese cirúrgica.

(0.17MB).
Figura 2.

Proliferação difusa de células melanocíticas de aspecto epitelioide pigmentadas na derme papilar compatível com nevo intradérmico (Hematoxilina & eosina, 100×).

(0.12MB).

A análise histopatológica da lesão evidenciou proliferação difusa de melanócitos dispostos em ninhos de tamanhos e formas regulares na derme papilar e em cordões na derme reticular que circundava estruturas anexiais a par de área focal onde predominavam melanócitos de padrão dendrítico com abundante pigmento melânico no citoplasma. Além de fibroplasia do colágeno, reação granulomatosa tipo corpo estranho em torno da haste de pelo livre observaram-se formações ósseas homogêneas compatíveis com ossificação cutânea. O diagnóstico histológico foi de osteonevo de Nanta em nevo combinado – intradérmico e azul (figs. 3, 4 e 5). O estudo imuno‐histoquímico confirmou a natureza melanocítica da lesão, com positividade para os marcadores S‐100, MART‐1, gp100.

Figura 3.

Células pigmentadas de aspecto fusiforme e dendríticas distribuídas em feixes na derme (Hematoxilina & eosina, 400×).

(0.19MB).
Figura 4.

Fibroplasia do colágeno, reação granulomatosa tipo corpo estranho em torno da haste de pelo livre e formações ósseas compatíveis com ossificação cutânea (Hematoxilina & eosina, 400×).

(0.19MB).
Figura 5.

Estudo imuno‐histoquímico demonstra positividade para Melan A e confirma a natureza melanocítica da lesão.

(0.15MB).
Discussão

O primeiro relato de ossificação associada a nevo melanocítico foi feito em 1908 por Heidingsfeld, porém o fenômeno foi descrito em detalhes somente em 1911 por Nanta, quando passou a ser denominado osteonevo de Nanta.2

Desde seu relato inicial, o fenômeno foi descrito em diversas lesões melanocíticas como nevo azul,5 nevo de Spitz, nevo de Becker.6 A associação com o nevo melanocítico intradérmico foi a mais frequente.4

Segundo a literatura, as lesões, em sua maioria, localizam‐se na cabeça e no pescoço, principalmente na face, há menos de 5% dos casos em outras localizações, como antebraços.2 Costuma ocorrer mais em mulheres,2,7 a faixa etária é variável, com frequência um pouco maior na população mais idosa.3,4 No caso relatado a localização e o sexo da paciente são concordantes com os dados da literatura.

Com relação a sua fisiopatogenia, a disembrioplasia (lesão hamartomatosa) e a metaplasia são os principais mecanismos postulados até o momento para explicar a ocorrência da ossificação dessas lesões. De acordo com o primeiro, haveria a presença de células mesenquimais primitivas de osteócitos em locais errôneos, com expressão simultânea de estruturas de origem ectodérmica e mesodérmica.8 No mecanismo de metaplasia ocorreria inflamação crônica, trauma ou proliferação neoplásica que induziria diferenciação de fibroblastos dérmicos em osteoblastos.8 Na inflamação crônica/trauma uma distorção ou obstrução folicular causada por melanócitos ou trauma repetitivo do folículo induzido pela retirada de pelos do nevo levaria a ruptura folicular, com consequente inflamação e metaplasia.4,8 Já nos processos neoplásicos a desmoplasia tornaria as células mesenquimais dérmicas primitivas capazes de produzir osso.9 Uma terceira possibilidade seria que a simples interação entre células névicas e o tecido mesenquimal poderia resultar em metaplasia celular e consequente ossificação.3,4

Com relação à maior incidência do osteonevo em indivíduos do sexo feminino relatada em grande parte dos estudos, acredita‐se que o estrógeno tenha papel potencial na formação óssea.4 Como os osteoblastos têm receptores para estrógenos, essa interação resultaria na sua ativação e bloqueio da reabsorção óssea pelos osteoclastos.3,10 Entretanto, faltam estudos para comprovar a importância desse mecanismo no processo de ossificação de nevos melanocíticos.

Na análise histológica nota‐se geralmente a ossificação como pequenas ilhas de osso compacto lamelar ou amorfo na base da lesão melanocítica,3 na derme reticular próximo a folículos pilosos,4,10 pode ser com foco único ou múltiplos.3 Em alguns casos, osso trabecular com medula óssea e adipócitos podem estar presentes.3 O achado de infiltrado mononuclear, granuloma de corpo estranho ou granulomas mistos é frequente.2

No caso relatado houve a caracterização de nevo combinado – nevo melanocítico intradérmico e nevo azul – associado à presença de tecido ósseo homogêneo na derme reticular próximo a folículos pilosos e reação granulomatosa tipo corpo estranho. Não foram identificados relatos na literatura de ossificação de nevo combinado, esta provavelmente é a primeira descrição da associação.

Os achados de ossificação próximo a folículo piloso e reação granulomatosa do tipo corpo estranho, associado à localização da lesão no couro cabeludo, sítio rico em folículos pilosos e alvo de trauma repetitivo, orientam o raciocínio quanto à possibilidade de metaplasia resultante de processo inflamatório crônico folicular, o que leva a ossificação secundária do nevo melanocítico combinado.

Culver e Burgdorf em 1993 relataram o único caso da literatura de melanoma maligno associado a osteonevo de Nanta. No relato a paciente do sexo feminino apresentava melanoma extensivo superficial e nevo intradérmico com dois focos de ossificação na sua base.9 Ressalta‐se que existe a possibilidade de ocorrência de ossificação em melanomas, porém essa ocorre em meio a desmoplasia tumoral, diferente do caso relatado por esses autores em que a formação óssea estava na base do nevo intradérmico.

Apesar de aparentemente o fenômeno não estar relacionado com mau prognóstico, a possibilidade de metaplasia como mecanismo fisiopatogênico e um relato de sua associação com melanoma9 tornam o osteonevo de Nanta uma lesão com potencial importância clínica, não devem ser subestimados e sub‐relatados os achados de ossificação em lesões melanocíticas excisadas.

Suporte financeiro

Nenhum.

Contribuição dos autores

Elaine Dias Melo: Concepção e planejamento do estudo; elaboração e redação do manuscrito; obtenção, análise e interpretação dos dados; participação intelectual em conduta propedêutica e/ou terapêutica de casos estudados; revisão crítica da literatura.

Patrícia Amaral Couto: Elaboração e redação do manuscrito; obtenção, análise e interpretação dos dados; revisão crítica da literatura.

Antônio Pedro Mendes Schettini: Aprovação da versão final do manuscrito; elaboração e redação do manuscrito; participação efetiva na orientação da pesquisa; revisão crítica da literatura; revisão crítica do manuscrito.

Carlos Alberto Chirano Rodrigues: Concepção e planejamento do estudo; participação efetiva na orientação da pesquisa; participação intelectual em conduta propedêutica e/ou terapêutica de casos estudados.

Conflitos de interesse

Nenhum.

Agradecimentos

À Dra. Patrícia Motta de Morais pelo auxílio no diagnóstico histopatológico e revisão do manuscrito.

Referências
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Como citar este artigo: Melo ED, Couto PA, Schettini APM, Rodrigues CAC. Osteonevus of Nanta: a case report in a combined melanocytic nevus. An Bras Dermatol. 2020;95:351–4.

Trabalho realizado na Fundação de Dermatologia Tropical e Venereologia Alfredo da Matta, Manaus, AM, Brasil.

Copyright © 2020. Sociedade Brasileira de Dermatologia
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