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Uma tentativa terap&#234;utica com gengivoplastia havia sido realizada aos 8 anos&#44; sem sucesso&#46; Nenhuma an&#225;lise histopatol&#243;gica da interven&#231;&#227;o estava dispon&#237;vel&#46; Posteriormente&#44; aos 9 anos&#44; a paciente foi diagnosticada com DC ap&#243;s biopsia intestinal e foi tratada com azatioprina e infliximabe&#46; Entretanto&#44; a queilite persistiu&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ao exame f&#237;sico&#44; a paciente apresentava les&#245;es crostosas e bolhas fl&#225;cidas em ambos os l&#225;bios&#44; al&#233;m de eritema com fissuras na gengiva e mucosa jugal &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1A e B</a>&#41;&#46; Foi realizada biopsia da mucosa labial&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A histopatologia mostrou hiperplasia epid&#233;rmica sem atipias&#44; com inflama&#231;&#227;o de padr&#227;o liquenoide e linfangiectasia &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2A</a>&#41;&#46; &#201; digno de nota a presen&#231;a de numerosos vasos subepiteliais dilatados e de aspecto linf&#225;tico positivos para podoplanina &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2B</a>&#41;&#46; Outras investiga&#231;&#245;es&#44; incluindo testes de contato utilizando a bateria padr&#227;o europeia e de cosm&#233;ticos&#44; e resson&#226;ncia magn&#233;tica facial foram normais&#46; Foi prescrito corticosteroide t&#243;pico com a inten&#231;&#227;o de reduzir a inflama&#231;&#227;o associada&#44; seguido de rapamicina a 0&#44;2&#37; t&#243;pica para diminuir o componente linf&#225;tico&#44; sem melhora evidente ap&#243;s dois meses&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A queilite granulomatosa apresenta&#8208;se como inflama&#231;&#227;o orofacial secund&#225;ria a granulomas n&#227;o necrotizantes&#46; Pode apresentar&#8208;se isoladamente ou no contexto de doen&#231;a sist&#234;mica granulomatosa&#46; Em crian&#231;as&#44; a queilite granulomatosa &#233; mais frequentemente associada &#224; DC do que em adultos&#59; &#233; a primeira manifesta&#231;&#227;o em 5&#37; a 10&#37; dos casos de doen&#231;a inflamat&#243;ria intestinal&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;3</span></a></p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Acredita&#8208;se que a linfangiectasia adquirida na DC se desenvolva como consequ&#234;ncia da inflama&#231;&#227;o granulomatosa cr&#244;nica&#46; &#201; descrita com mais frequ&#234;ncia na &#225;rea genital&#46; Em revis&#227;o da literatura&#44; foram encontrados quatro casos de linfangiectasia orofacial adquirida associada &#224; DC &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabela 1</a>&#41;&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2&#44;4</span></a> Como no caso aqui apresentado&#44; em dois desses pacientes n&#227;o foram observados granulomas na histopatologia&#59; em outro caso&#44; s&#243; foram observados na segunda biopsia&#46; O tratamento m&#233;dico poderia ter reduzido a inflama&#231;&#227;o&#44; deixando apenas a linfangiectasia residual&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2&#44;4</span></a></p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Na aus&#234;ncia de inflama&#231;&#227;o granulomatosa&#44; a linfangiectasia pode ser tratada com crioterapia&#44; escleroterapia&#44; excis&#227;o cir&#250;rgica&#44; abla&#231;&#227;o a <span class="elsevierStyleItalic">laser</span> ou fotocoagula&#231;&#227;o&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> No presente caso&#44; foi feita tentativa com rapamicina t&#243;pica&#44; sem resultados ap&#243;s dois meses&#46; Nenhum caso de linfangiectasia adquirida foi tratado com sucesso com rapamicina t&#243;pica&#44; mas sirolimus 0&#44;1&#37; t&#243;pico foi eficaz em malforma&#231;&#245;es linf&#225;ticas microc&#237;sticas cut&#226;neas em crian&#231;as e adultos&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a></p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A presen&#231;a de linfangiectasia orofacial adquirida pode ser marcador precoce de doen&#231;a inflamat&#243;ria intestinal&#44; mesmo na aus&#234;ncia de queilite granulomatosa ou sintomas digestivos&#46; Seu diagn&#243;stico pode ajudar na detec&#231;&#227;o precoce da DC&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Suporte financeiro</span><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Contribui&#231;&#227;o dos autores</span><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ana Llull&#8208;Ramos&#58; Concep&#231;&#227;o&#59; planejamento&#59; obten&#231;&#227;o de dados&#59; reda&#231;&#227;o do manuscrito&#59; an&#225;lise dos dados&#59; aprova&#231;&#227;o da vers&#227;o final do manuscrito&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Juan Garc&#237;as&#8208;Ladaria&#58; Obten&#231;&#227;o de dados&#59; an&#225;lise dos dados&#59; aprova&#231;&#227;o da vers&#227;o final do manuscrito&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">In&#233;s Gracia&#8208;Darder&#58; Obten&#231;&#227;o de dados&#59; an&#225;lise dos dados&#59; aprova&#231;&#227;o da vers&#227;o final do manuscrito&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aniza Giacaman&#58; Obten&#231;&#227;o de dados&#59; an&#225;lise dos dados&#59; aprova&#231;&#227;o da vers&#227;o final do manuscrito&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Conflito de interesses</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum&#46;</p></span></span>"
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">N &#40;Ref&#46;&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th><th class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Achados histopatol&#243;gicos no l&#225;bio&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Tratamento&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Desfecho&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t\t\t</th></tr></thead><tbody title="tbody"><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">1<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">2017&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Canais linf&#225;ticos superficiais amplamente dilatados&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Azatioprina&#44; mesalazina&#44; infliximabe&#44; tacrolimus t&#243;pico 0&#44;03&#37; e crioterapia labial&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Bom resultado cosm&#233;tico&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">2017&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">33&#47;M&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Vasos linf&#225;ticos superficiais dilatados e inflama&#231;&#227;o multifocal&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Inje&#231;&#245;es de triancinolona&#44; creme de hidrocortisona 1&#37; t&#243;pico&#44; mesalazina oral&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">Tratamento desnecess&#225;rio&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">3<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">2020&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">29&#47;F&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">1&#170; biopsia&#58; vasos superficiais dilatados e infiltrado inflamat&#243;rio denso com min&#250;sculo granuloma&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Infliximabe&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Melhora&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t\ttop\n
                  \t\t\t\t">2&#170; biopsia&#58; linfangiectasia superficial&#44; infiltrado inflamat&#243;rio e pequeno granuloma&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">4<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">2021&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">1&#170; biopsia&#58; prolifera&#231;&#227;o de canais linf&#225;ticos ectasiados&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Metotrexato e infliximabe&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Melhora&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">2&#170; biopsia&#58; granulomas adjacentes aos canais linf&#225;ticos dilatados&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">5 &#40;presente caso&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">2021&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">11&#47;F&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Inflama&#231;&#227;o de padr&#227;o liquenoide e linfangiectasias&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Azatioprina&#44; infliximabe&#44; corticosteroides t&#243;picos e rapamicina 0&#44;2&#37; t&#243;pica&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Sem melhora evidente&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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Vol. 99. Núm. 1.
Páginas 118-120 (1 janeiro 2024)
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Cartas ‐ Caso clínico
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Linfangiectasia adquirida no lábio de paciente com doença de Crohn
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Ana Llull‐Ramos
Autor para correspondência
anallullramos@gmail.com

Autor para correspondencia.
, Juan Garcías‐Ladaria, Inés Gracia‐Darder, Aniza Giacaman
Departamento de Dermatologia, Son Espases University Hospital, Palma de Mallorca, Espanha
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Tabela 1. Resumo dos casos de linfangiectasia adquirida no lábio associada à doença de Crohn
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Prezado Editor,

A linfangiectasia adquirida é complicação rara de obstrução linfática e tem sido descrita em associação com neoplasias malignas e doenças granulomatosas, especificamente granulomatose orofacial, doença de Crohn (DC) e tuberculose. A linfangiectasia adquirida deve ser diferenciada da malformação congênita, geralmente denominada linfangioma.1 Descrevemos um caso de linfangiectasia adquirida no lábio em menina com DC. Que seja do nosso conhecimento, este é o primeiro caso dessa associação em idade pediátrica.

Paciente do sexo feminino, 11 anos de idade, foi levada ao Serviço de Dermatologia em virtude de queilite e gengivite persistentes desde os 4 anos. Uma tentativa terapêutica com gengivoplastia havia sido realizada aos 8 anos, sem sucesso. Nenhuma análise histopatológica da intervenção estava disponível. Posteriormente, aos 9 anos, a paciente foi diagnosticada com DC após biopsia intestinal e foi tratada com azatioprina e infliximabe. Entretanto, a queilite persistiu.

Ao exame físico, a paciente apresentava lesões crostosas e bolhas flácidas em ambos os lábios, além de eritema com fissuras na gengiva e mucosa jugal (fig. 1A e B). Foi realizada biopsia da mucosa labial.

Figura 1.

Aspecto clínico dos lábios da paciente.

(0.28MB).

A histopatologia mostrou hiperplasia epidérmica sem atipias, com inflamação de padrão liquenoide e linfangiectasia (fig. 2A). É digno de nota a presença de numerosos vasos subepiteliais dilatados e de aspecto linfático positivos para podoplanina (fig. 2B). Outras investigações, incluindo testes de contato utilizando a bateria padrão europeia e de cosméticos, e ressonância magnética facial foram normais. Foi prescrito corticosteroide tópico com a intenção de reduzir a inflamação associada, seguido de rapamicina a 0,2% tópica para diminuir o componente linfático, sem melhora evidente após dois meses.

Figura 2.

(A) Fragmento de mucosa labial revestido por epitélio escamoso com acentuada acantose, espongiose, hiperceratose e sem atipia de queratinócitos, apresentando infiltrado linfoplasmocitário focal nas áreas mais profundas sem granulomas, com aspecto liquenoide focal (Hematoxilina & eosina, 100×). (B) Imunomarcação positiva para podoplanina em vasos linfáticos subepiteliais (Hematoxilina & eosina, 100×).

(0.88MB).

A queilite granulomatosa apresenta‐se como inflamação orofacial secundária a granulomas não necrotizantes. Pode apresentar‐se isoladamente ou no contexto de doença sistêmica granulomatosa. Em crianças, a queilite granulomatosa é mais frequentemente associada à DC do que em adultos; é a primeira manifestação em 5% a 10% dos casos de doença inflamatória intestinal.2,3

Acredita‐se que a linfangiectasia adquirida na DC se desenvolva como consequência da inflamação granulomatosa crônica. É descrita com mais frequência na área genital. Em revisão da literatura, foram encontrados quatro casos de linfangiectasia orofacial adquirida associada à DC (tabela 1).1,2,4 Como no caso aqui apresentado, em dois desses pacientes não foram observados granulomas na histopatologia; em outro caso, só foram observados na segunda biopsia. O tratamento médico poderia ter reduzido a inflamação, deixando apenas a linfangiectasia residual.1,2,4

Tabela 1.

Resumo dos casos de linfangiectasia adquirida no lábio associada à doença de Crohn

N (Ref.)  Ano  Idade/sexo  Achados histopatológicos no lábio  Tratamento  Desfecho 
11  2017  18/F  Canais linfáticos superficiais amplamente dilatados  Azatioprina, mesalazina, infliximabe, tacrolimus tópico 0,03% e crioterapia labial  Bom resultado cosmético 
21  2017  33/M  Vasos linfáticos superficiais dilatados e inflamação multifocal  Injeções de triancinolona, creme de hidrocortisona 1% tópico, mesalazina oral  Tratamento desnecessário 
32  2020  29/F  1ª biopsia: vasos superficiais dilatados e infiltrado inflamatório denso com minúsculo granuloma  Infliximabe  Melhora 
      2ª biopsia: linfangiectasia superficial, infiltrado inflamatório e pequeno granuloma     
44  2021  30/F  1ª biopsia: proliferação de canais linfáticos ectasiados  Metotrexato e infliximabe  Melhora 
      2ª biopsia: granulomas adjacentes aos canais linfáticos dilatados     
5 (presente caso)  2021  11/F  Inflamação de padrão liquenoide e linfangiectasias  Azatioprina, infliximabe, corticosteroides tópicos e rapamicina 0,2% tópica  Sem melhora evidente 

Na ausência de inflamação granulomatosa, a linfangiectasia pode ser tratada com crioterapia, escleroterapia, excisão cirúrgica, ablação a laser ou fotocoagulação.1 No presente caso, foi feita tentativa com rapamicina tópica, sem resultados após dois meses. Nenhum caso de linfangiectasia adquirida foi tratado com sucesso com rapamicina tópica, mas sirolimus 0,1% tópico foi eficaz em malformações linfáticas microcísticas cutâneas em crianças e adultos.5

A presença de linfangiectasia orofacial adquirida pode ser marcador precoce de doença inflamatória intestinal, mesmo na ausência de queilite granulomatosa ou sintomas digestivos. Seu diagnóstico pode ajudar na detecção precoce da DC.

Suporte financeiro

Nenhum.

Contribuição dos autores

Ana Llull‐Ramos: Concepção; planejamento; obtenção de dados; redação do manuscrito; análise dos dados; aprovação da versão final do manuscrito.

Juan Garcías‐Ladaria: Obtenção de dados; análise dos dados; aprovação da versão final do manuscrito.

Inés Gracia‐Darder: Obtenção de dados; análise dos dados; aprovação da versão final do manuscrito.

Aniza Giacaman: Obtenção de dados; análise dos dados; aprovação da versão final do manuscrito.

Conflito de interesses

Nenhum.

Referências
[1]
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V. Lenskaya, P. Panji, E.H. de Moll, K. Christian, R.G. Phelps.
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M.W. Lam, D. Veitch, A. Barbieri, P.N. Woo.
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Int J Dermatol., 59 (2020),
[4]
D. Kuraitis, L. Williams, A. Murina.
Lip swelling with lymphangiectasia.
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[5]
S. Leducq, A. Caille, S. Barbarot, N. Bénéton, D. Bessis, O. Boccara, et al.
Groupe de Recherche de la Société Française de Dermatologie Pédiatrique. Topical sirolimus 0.1% for treating cutaneous microcystic lymphatic malformations in children and adults (TOPICAL): protocol for a multicenter phase 2, within‐person, randomized, double‐blind, vehicle‐controlled clinical trial.

Como citar este artigo: Llull‐Ramos A, Garcías‐Ladaria J, Gracia‐Darder I, Giacaman A. Acquired lymphangiectasia of the lip in a patient with Crohn's disease. An Bras Dermatol. 2024;99:118–20.

Trabalho realizado no Departamento de Dermatologia, Son Espases University Hospital, Palma de Mallorca, Espanha.

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Anais Brasileiros de Dermatologia (Portuguese)
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