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e foi sugerido n&#227;o mais diagnosticar essa condi&#231;&#227;o provis&#243;ria como um linfoma bem estabelecido&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a></p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Relato do caso</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente do sexo feminino&#44; 25 anos&#44; foi encaminhada ao Departamento de Dermatologia com queixa de tumores de crescimento lento no t&#243;rax&#44; abdome e parte superior do bra&#231;o h&#225; um ano&#46; As les&#245;es eram levemente pruriginosas&#46; A paciente havia aplicado corticoide t&#243;pico leve nas les&#245;es&#44; sem melhora&#46; N&#227;o referia hist&#243;rico m&#233;dico ou doen&#231;a concomitante&#46; Ao exame f&#237;sico&#44; havia n&#243;dulos eritematosos firmes de aproximadamente 0&#44;5&#8208;1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de di&#226;metro localizados nas regi&#245;es deltoidea esquerda &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>A&#41;&#44; peitoral direita &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>B&#41; e abdominal direita &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>C&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Uma biopsia por <span class="elsevierStyleItalic">punch</span> foi realizada no n&#243;dulo abdominal&#46; O exame histopatol&#243;gico revelou infiltrado denso e difuso na derme papilar&#44; composto por c&#233;lulas linfoides T pequenas e m&#233;dias&#44; com n&#250;cleos pleom&#243;rficos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; Havia apenas algumas c&#233;lulas grandes no infiltrado d&#233;rmico&#46; Epidermotropismo foi observado apenas em &#225;rea focal&#46; Os linf&#243;citos eram CD3<span class="elsevierStyleSup">&#43;</span> &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>A&#41;&#44; CD4<span class="elsevierStyleSup">&#43;</span> &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>B&#41;&#44; CD5<span class="elsevierStyleSup">&#43;</span>&#44; CD7<span class="elsevierStyleSup">&#43;</span> &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>C&#41;&#44; CD8<span class="elsevierStyleSup">&#8211;</span> &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>D&#41;&#44; e CD30<span class="elsevierStyleSup">&#8211;</span>&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Foi detectada imunorreatividade com PD&#8208;1 &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>E&#41; e Bcl&#8208;6 &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>F&#41;&#46; As c&#233;lulas CD8<span class="elsevierStyleSup">&#43;</span> representavam popula&#231;&#227;o reacional menor&#46; Infiltrado reacional de c&#233;lulas B CD20<span class="elsevierStyleSup">&#43;</span> tamb&#233;m estava presente&#46; Atividade proliferativa foi detectada com Ki&#8208;67 em aproximadamente 10&#37;&#8208;15&#37; das c&#233;lulas linfoides &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>G&#41;&#46; Com base nesses achados histopatol&#243;gicos e imunopatol&#243;gicos&#44; o tumor foi diagnosticado como PCSM&#8208;TCLPD&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Em virtude da localiza&#231;&#227;o e da multiplicidade das les&#245;es&#44; e considerando tamb&#233;m a preocupa&#231;&#227;o est&#233;tica&#44; optou&#8208;se por tratamento n&#227;o agressivo neste caso&#46; Doxiciclina oral 100<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dia foi administrada &#224; paciente&#46; A regress&#227;o das les&#245;es iniciou&#8208;se na terceira semana de tratamento&#44; e a remiss&#227;o cl&#237;nica total foi alcan&#231;ada ap&#243;s quatro meses&#46; A paciente est&#225; em seguimento h&#225; seis meses ap&#243;s a interrup&#231;&#227;o da doxiciclina&#44; e nenhuma recorr&#234;ncia foi observada&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Discuss&#227;o</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A PCSM&#8208;TCLPD &#233; uma condi&#231;&#227;o com classifica&#231;&#227;o provis&#243;ria com progn&#243;stico benigno&#46; Sua apresenta&#231;&#227;o cl&#237;nica cl&#225;ssica &#233; como p&#225;pula&#44; n&#243;dulo ou em placa eritematosa solit&#225;ria assintom&#225;tica&#46; Prurido&#44; dor e ulcera&#231;&#227;o foram ocasionalmente identificados&#46; Les&#245;es m&#250;ltiplas&#44; como no presente caso&#44; foram descritas na literatura&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> O curso cl&#237;nico &#233; vari&#225;vel&#44; e as les&#245;es podem aumentar e diminuir&#46; As localiza&#231;&#245;es mais comuns s&#227;o cabe&#231;a&#44; pesco&#231;o&#44; membros superiores e tronco&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;5</span></a> &#201; frequentemente observada em adultos&#44; por&#233;m casos pedi&#225;tricos tamb&#233;m foram relatados&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> Histopatologicamente&#44; os tumores consistem principalmente em infiltra&#231;&#227;o densa de c&#233;lulas T pleom&#243;rficas de tamanho pequeno a m&#233;dio&#44; com atipia leve a moderada&#46; As c&#233;lulas tumorais s&#227;o frequentemente acompanhadas por c&#233;lulas B&#44; plasm&#243;citos&#44; histi&#243;citos e eosin&#243;filos&#46; O infiltrado tumoral pode dispor&#8208;se em faixa ou como n&#243;dulos na derme&#46; Epidermotropismo pode ser observado em &#225;reas focais&#46; As c&#233;lulas tumorais s&#227;o CD3<span class="elsevierStyleSup">&#43;</span>&#44; CD4<span class="elsevierStyleSup">&#43;</span>&#44; CD30<span class="elsevierStyleSup">&#8722;</span>&#59; e tamb&#233;m positivas para marcadores de c&#233;lulas T&#8208;<span class="elsevierStyleItalic">helper</span> foliculares de morte programada&#8208;1 &#40;PD&#8208;1&#41;&#44; linfoma de c&#233;lulas B&#8208;6 &#40;BCL&#8208;6&#41;&#44; CXCL&#8208;13 &#40;do ingl&#234;s <span class="elsevierStyleItalic">C&#8208;X&#8208;C Motif Chemokine Ligand&#8208;13</span>&#41; e coestimulador de c&#233;lulas T induz&#237;veis &#40;ICOS&#41;&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;7&#44;8</span></a> N&#227;o h&#225; crit&#233;rios cl&#237;nicos ou histopatol&#243;gicos definitivos para o diagn&#243;stico de padr&#227;o agressivo do tumor&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Pseudolinfoma&#44; linfoma cut&#226;neo prim&#225;rio do centro folicular&#44; linfoma cut&#226;neo prim&#225;rio da zona marginal e estadio tumoral da micose fungoide &#40;MF&#41; devem ser considerados clinicamente no diagn&#243;stico diferencial&#46; Em virtude da sobreposi&#231;&#227;o cl&#237;nica e histopatol&#243;gica&#44; o mais dif&#237;cil de distinguir do PCSM&#8208;TCLPD pode ser o pseudolinfoma&#46; Causas e fatores desencadeantes de pseudolinfoma&#44; como picadas de insetos&#44; infec&#231;&#245;es&#44; abuso de subst&#226;ncias e agentes estranhos &#40;tatuagem&#44; piercing etc&#46;&#41; devem ser investigados&#46; Em rela&#231;&#227;o &#224; MF&#44; a exist&#234;ncia de manchas e placas relacionadas a diferentes est&#225;dios da doen&#231;a e o epidermotropismo de linf&#243;citos com n&#250;cleos cerebriformes at&#237;picos no exame histopatol&#243;gico s&#227;o usados para distingu&#237;&#8208;la do PCSM&#8208;TCLPD&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">N&#227;o existe diretriz padr&#227;o para o tratamento&#59; as op&#231;&#245;es podem ser avaliadas de acordo com as caracter&#237;sticas individuais dos casos&#46; V&#225;rios relatos mostraram que a resolu&#231;&#227;o espont&#226;nea &#233; poss&#237;vel ap&#243;s a biopsia&#59; portanto&#44; a abordagem conservadora em vez de tratamentos agressivos &#233; prefer&#237;vel&#46; As modalidades consideradas bem&#8208;sucedidas no tratamento s&#227;o esteroides t&#243;picos ou intralesionais&#44; excis&#227;o&#44; radioterapia e doxiciclina sist&#234;mica&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9&#44;10</span></a> O progn&#243;stico &#233; excelente&#44; com taxa de sobrevida doen&#231;a&#8208;espec&#237;fica de 100&#37; em cinco anos&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a></p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Suporte financeiro</span><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0020">Contribui&#231;&#227;o dos autores</span><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Esra Sarac&#58; Concep&#231;&#227;o e planejamento do estudo&#44; obten&#231;&#227;o de dados&#44; an&#225;lise e interpreta&#231;&#227;o dos dados&#44; reda&#231;&#227;o do manuscrito&#44; revis&#227;o cr&#237;tica da literatura&#44; aprova&#231;&#227;o da vers&#227;o final do manuscrito&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cuyan Demirkesen&#58; Concep&#231;&#227;o e planejamento do estudo&#44; obten&#231;&#227;o&#44; an&#225;lise e interpreta&#231;&#227;o dos dados&#44; reda&#231;&#227;o do manuscrito&#44; aprova&#231;&#227;o da vers&#227;o final do manuscrito&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Conflito de interesses</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum&#46;</p></span></span>"
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Vol. 98. Núm. 5.
Páginas 720-722 (1 setembro 2023)
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Vol. 98. Núm. 5.
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Cartas ‐ Dermatopatologia
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Doença linfoproliferativa cutânea primária de células T CD4+ pequenas/médias: caso com múltiplos tumores
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Esra Saraca,
Autor para correspondência
sarac.esra@gmail.com

Autor para correspondência.
, Cuyan Demirkesenb
a Departamento de Dermatologia, Koc University School of Medicine, Istambul, Turquia
b Departamento de Patologia, Acibadem Mehmet Ali Aydinlar University School of Medicine, Istambul, Turquia
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Prezado Editor,

A doença linfoproliferativa cutânea primária de células T CD4+ pequenas/médias (PCSM‐TCLPD, do inglês primary cutaneous CD4+small/medium T‐cell lymphoproliferative disorder) corresponde a 6% dos linfomas cutâneos primários.1 Embora seja considerada de potencial maligno incerto, tem quase sempre prognóstico benigno com tumores indolentes localmente limitados. Em virtude do comportamento biológico benigno, a Organização Mundial da Saúde renomeou e classificou essa condição como distúrbio linfoproliferativo em 2016, e foi sugerido não mais diagnosticar essa condição provisória como um linfoma bem estabelecido.2

Relato do caso

Paciente do sexo feminino, 25 anos, foi encaminhada ao Departamento de Dermatologia com queixa de tumores de crescimento lento no tórax, abdome e parte superior do braço há um ano. As lesões eram levemente pruriginosas. A paciente havia aplicado corticoide tópico leve nas lesões, sem melhora. Não referia histórico médico ou doença concomitante. Ao exame físico, havia nódulos eritematosos firmes de aproximadamente 0,5‐1cm de diâmetro localizados nas regiões deltoidea esquerda (fig. 1A), peitoral direita (fig. 1B) e abdominal direita (fig. 1C).

Figura 1.

Aspecto clínico das lesões. Nódulos eritematosos na região deltoidea esquerda (A); peitoral direita (B) e abdominal direita (C)

(0.14MB).

Uma biopsia por punch foi realizada no nódulo abdominal. O exame histopatológico revelou infiltrado denso e difuso na derme papilar, composto por células linfoides T pequenas e médias, com núcleos pleomórficos (fig. 2). Havia apenas algumas células grandes no infiltrado dérmico. Epidermotropismo foi observado apenas em área focal. Os linfócitos eram CD3+ (fig. 3A), CD4+ (fig. 3B), CD5+, CD7+ (fig. 3C), CD8 (fig. 3D), e CD30.

Figura 2.

(A) Infiltrado denso e difuso preenchendo a derme papilar, sem epidermotropismo proeminente (Hematoxilina & eosina, 20×). (B) Células linfoides de tamanho pequeno a médio, com discreto pleomorfismo (Hematoxilina & eosina, 200×)

(1.06MB).
Figura 3.

Células linfoides expressando CD3 (A), CD4 (B), CD7 (C), mas negativas para CD8 (D). (E) Imunomarcação forte com PD‐1. (F) Imunomarcação fraca com Bcl‐6. (G) Ativação de Ki‐67

(1.64MB).

Foi detectada imunorreatividade com PD‐1 (fig. 3E) e Bcl‐6 (fig. 3F). As células CD8+ representavam população reacional menor. Infiltrado reacional de células B CD20+ também estava presente. Atividade proliferativa foi detectada com Ki‐67 em aproximadamente 10%‐15% das células linfoides (fig. 3G). Com base nesses achados histopatológicos e imunopatológicos, o tumor foi diagnosticado como PCSM‐TCLPD.

Em virtude da localização e da multiplicidade das lesões, e considerando também a preocupação estética, optou‐se por tratamento não agressivo neste caso. Doxiciclina oral 100mg/dia foi administrada à paciente. A regressão das lesões iniciou‐se na terceira semana de tratamento, e a remissão clínica total foi alcançada após quatro meses. A paciente está em seguimento há seis meses após a interrupção da doxiciclina, e nenhuma recorrência foi observada.

Discussão

A PCSM‐TCLPD é uma condição com classificação provisória com prognóstico benigno. Sua apresentação clínica clássica é como pápula, nódulo ou em placa eritematosa solitária assintomática. Prurido, dor e ulceração foram ocasionalmente identificados. Lesões múltiplas, como no presente caso, foram descritas na literatura.3 O curso clínico é variável, e as lesões podem aumentar e diminuir. As localizações mais comuns são cabeça, pescoço, membros superiores e tronco.4,5 É frequentemente observada em adultos, porém casos pediátricos também foram relatados.6 Histopatologicamente, os tumores consistem principalmente em infiltração densa de células T pleomórficas de tamanho pequeno a médio, com atipia leve a moderada. As células tumorais são frequentemente acompanhadas por células B, plasmócitos, histiócitos e eosinófilos. O infiltrado tumoral pode dispor‐se em faixa ou como nódulos na derme. Epidermotropismo pode ser observado em áreas focais. As células tumorais são CD3+, CD4+, CD30; e também positivas para marcadores de células T‐helper foliculares de morte programada‐1 (PD‐1), linfoma de células B‐6 (BCL‐6), CXCL‐13 (do inglês C‐X‐C Motif Chemokine Ligand‐13) e coestimulador de células T induzíveis (ICOS).3,7,8 Não há critérios clínicos ou histopatológicos definitivos para o diagnóstico de padrão agressivo do tumor.

Pseudolinfoma, linfoma cutâneo primário do centro folicular, linfoma cutâneo primário da zona marginal e estadio tumoral da micose fungoide (MF) devem ser considerados clinicamente no diagnóstico diferencial. Em virtude da sobreposição clínica e histopatológica, o mais difícil de distinguir do PCSM‐TCLPD pode ser o pseudolinfoma. Causas e fatores desencadeantes de pseudolinfoma, como picadas de insetos, infecções, abuso de substâncias e agentes estranhos (tatuagem, piercing etc.) devem ser investigados. Em relação à MF, a existência de manchas e placas relacionadas a diferentes estádios da doença e o epidermotropismo de linfócitos com núcleos cerebriformes atípicos no exame histopatológico são usados para distinguí‐la do PCSM‐TCLPD.

Não existe diretriz padrão para o tratamento; as opções podem ser avaliadas de acordo com as características individuais dos casos. Vários relatos mostraram que a resolução espontânea é possível após a biopsia; portanto, a abordagem conservadora em vez de tratamentos agressivos é preferível. As modalidades consideradas bem‐sucedidas no tratamento são esteroides tópicos ou intralesionais, excisão, radioterapia e doxiciclina sistêmica.9,10 O prognóstico é excelente, com taxa de sobrevida doença‐específica de 100% em cinco anos.1

Suporte financeiro

Nenhum.

Contribuição dos autores

Esra Sarac: Concepção e planejamento do estudo, obtenção de dados, análise e interpretação dos dados, redação do manuscrito, revisão crítica da literatura, aprovação da versão final do manuscrito.

Cuyan Demirkesen: Concepção e planejamento do estudo, obtenção, análise e interpretação dos dados, redação do manuscrito, aprovação da versão final do manuscrito.

Conflito de interesses

Nenhum.

Referências
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Como citar este artigo: Sarac E, Demirkesen C. Primary cutaneous CD4+small/medium T‐cell lymphoproliferative disorder: a case with multiple tumors. An Bras Dermatol. 2023;98:720–2.

Trabalho realizado na University School of Medicine, Istambul, Turquia.

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