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O teste do reflexo do olho vermelho e o teste de emiss&#245;es otoac&#250;sticas foram normais&#46; A hist&#243;ria familiar era normal&#46; Foi realizada bi&#243;psia com <span class="elsevierStyleItalic">punch</span>&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A histopatologia mostrou les&#227;o ulcerada com infiltrado composto por grandes c&#233;lulas epitelioides com n&#250;cleo em formato de rim&#44; com epidermotropismo &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46; Mitoses foram observadas&#46; Havia infiltrado d&#233;rmico composto por linf&#243;citos&#44; plasm&#243;citos e n&#250;mero significante de eosin&#243;filos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0020">fig&#46; 4</a>&#41;&#46; A imunomarca&#231;&#227;o foi positiva para CD1a &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0025">fig&#46; 5</a>A&#41;&#44; langerina &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0025">fig&#46; 5</a>B&#41;&#44; prote&#237;na S100 e CD45&#44; e negativa para CD68 e CD34&#46; Foi feito diagn&#243;stico presuntivo de histiocitoma de c&#233;lulas de Langerhans cong&#234;nito solit&#225;rio com autoresolu&#231;&#227;o&#46; Hemograma completo &#40;HC&#41;&#44; velocidade de hemossedimenta&#231;&#227;o &#40;VHS&#41;&#44; tempo de coagula&#231;&#227;o&#44; testes de fun&#231;&#227;o renal e hep&#225;tica&#44; e n&#237;veis de del desidrogenase l&#225;ctica estavam dentro da faixa normal para a idade&#46; O rec&#233;m&#8208;nascido foi submetido &#224; radiografia de t&#243;rax e ultrassonografia abdominal&#44; que n&#227;o revelaram anormalidades&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0020"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0025"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">O paciente mant&#233;m acompanhamento regular&#46; Na consulta de seis meses&#44; nenhum envolvimento sist&#234;mico foi observado e houve involu&#231;&#227;o completa da les&#227;o cut&#226;nea&#46; O bom estado geral do neonato&#44; a aus&#234;ncia de sinais sist&#234;micos&#44; a involu&#231;&#227;o espont&#226;nea da les&#227;o&#44; associados aos achados histopatol&#243;gicos e imuno&#8208;histoqu&#237;micos foram compat&#237;veis com histiocitose cong&#234;nita com autoresolu&#231;&#227;o&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Discuss&#227;o</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A histiocitose de c&#233;lulas de Langerhans &#40;HCL&#41; &#233; neoplasia rara&#44; caracterizada pela prolifera&#231;&#227;o patol&#243;gica de c&#233;lulas de Langerhans&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> A HCL pode apresentar o envolvimento de um &#250;nico &#243;rg&#227;o ou ser multissist&#234;mica&#44; com amplo espectro de manifesta&#231;&#245;es&#44; variando de les&#245;es cut&#226;neas que se autorresolvem a formas disseminadas&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> O progn&#243;stico depende da extens&#227;o do envolvimento sist&#234;mico&#44; e a doen&#231;a de sistema &#250;nico tem bom progn&#243;stico&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a></p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A HCL cong&#234;nita com autoresolu&#231;&#227;o &#40;HCLCAR&#41; &#233; variante rara da HCL&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> Em geral&#44; se apresenta como m&#250;ltiplas p&#225;pulas ou n&#243;dulos &#40;no espectro &#8220;<span class="elsevierStyleItalic">blueberry muffin baby</span>&#8221;&#41;&#44; mas em casos raros pode ocorrer uma les&#227;o solit&#225;ria&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;4</span></a> O histiocitoma de CL &#40;ou HCLCAR solit&#225;rio&#41; &#233; considerado variante uninodular ou paucinodular da HCLCAR&#46; Apresenta&#8208;se como um &#250;nico n&#243;dulo avermelhado ao nascimento ou nas primeiras semanas de vida&#44; que progride para forma&#231;&#227;o de crostas e ulcera&#231;&#227;o&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> As les&#245;es cut&#226;neas geralmente regridem em alguns meses&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> Os neonatos geralmente s&#227;o saud&#225;veis&#44; sem envolvimento sist&#234;mico&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></a> Uma revis&#227;o retrospectiva recente de 82 neonatos mostrou involu&#231;&#227;o completa da les&#227;o em todos os casos que n&#227;o foram submetidos &#224; excis&#227;o&#46; Al&#233;m disso&#44; os autores n&#227;o observaram progress&#227;o&#44; recorr&#234;ncia ou envolvimento multissist&#234;mico&#44; com per&#237;odo de seguimento m&#233;dio de 15 meses&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a></p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A histopatologia &#233; caracterizada por infiltrado d&#233;rmico denso composto por grandes c&#233;lulas com abundante citoplasma eosinof&#237;lico e n&#250;cleo redondo&#8208;oval ou em formato de rim&#44; acompanhado por infiltrado composto por linf&#243;citos e eosin&#243;filos&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;6</span></a> Diferen&#231;as histopatol&#243;gicas t&#234;m sido descritas entre HCLCAR solit&#225;ria e formas papulares ou nodulares m&#250;ltiplas&#46; Na primeira&#44; h&#225; infiltrado mais profundo ocupando toda a derme&#44; muitas vezes estendendo&#8208;se ao tecido subcut&#226;neo superficial&#44; ulcera&#231;&#227;o ou forma&#231;&#227;o de crostas superficiais&#44; paraceratose e necrose frequentes e pouco ou nenhum epidermotropismo&#46; Na HCLCAR solit&#225;ria&#44; h&#225; c&#233;lulas de grande tamanho&#44; &#224;s vezes com citoplasma em &#8220;vidro fosco&#8221; e numerosas mitoses&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> O diagn&#243;stico &#233; confirmado pela imunomarca&#231;&#227;o positiva para CD1a&#44; S100 e langerina&#44; marcadores das c&#233;lulas de Langerhans&#46; A microscopia eletr&#244;nica revela os gr&#226;nulos de Birbeck caracter&#237;sticos&#44;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> mas geralmente n&#227;o &#233; necess&#225;ria&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Existe alguma variabilidade nos laudos dermatosc&#243;picos da HCL&#44; em decorr&#234;ncia do espectro cl&#237;nico e dos diferentes est&#225;gios da les&#227;o&#46; Colora&#231;&#227;o lil&#225;s&#8208;avermelhada das les&#245;es nodulares&#44; com telangiectasias perif&#233;ricas&#44; lacunas e massas viol&#225;ceas e &#225;reas esbranqui&#231;adas podem estar presentes&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7&#44;8</span></a> Entretanto&#44; as descri&#231;&#245;es da dermatoscopia s&#227;o escassas na literatura&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">N&#227;o h&#225; diretrizes espec&#237;ficas para o manejo e seguimento da HCLCAR solit&#225;ria&#46; A avalia&#231;&#227;o inicial deve incluir exame f&#237;sico completo &#40;excluindo outras les&#245;es cut&#226;neas ou mucosas&#44; linfadenopatia ou hepatoesplenomegalia&#41;&#44; an&#225;lises laboratoriais &#40;hemograma&#44; VHS&#44; prote&#237;na C&#8208;reativa&#44; testes de coagula&#231;&#227;o&#44; testes de fun&#231;&#227;o hep&#225;tica e renal&#44; osmolaridade do sangue e urina&#41; e exames de imagem &#40;ultrassonografia abdominal&#44; radiografia de t&#243;rax&#44; radiografias completas do esqueleto&#41;&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a></p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Em resumo&#44; o diagn&#243;stico de HCLCAR solit&#225;ria deve ser considerado na presen&#231;a de uma les&#227;o &#250;nica cong&#234;nita ulcerada e geralmente indica bom progn&#243;stico&#46; O diagn&#243;stico de HCLCAR &#233; feito retrospectivamente ap&#243;s a investiga&#231;&#227;o e o seguimento desses pacientes&#44;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> mostrando resolu&#231;&#227;o espont&#226;nea e aus&#234;ncia de envolvimento sist&#234;mico&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Suporte financeiro</span><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Esta pesquisa n&#227;o recebeu nenhum subs&#237;dio espec&#237;fico de ag&#234;ncias de fomento nos setores p&#250;blico&#44; comercial ou sem fins lucrativos&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Contribui&#231;&#227;o dos autores</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tiago Fernandes Gomes&#58; Obten&#231;&#227;o&#44; an&#225;lise e interpreta&#231;&#227;o dos dados&#59; revis&#227;o cr&#237;tica da literatura&#59; elabora&#231;&#227;o e reda&#231;&#227;o do manuscrito&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Jos&#233; Carlos Cardoso&#58; Aprova&#231;&#227;o da vers&#227;o final do manuscrito&#59; obten&#231;&#227;o&#44; an&#225;lise e interpreta&#231;&#227;o dos dados&#59; revis&#227;o cr&#237;tica do manuscrito&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Victoria Guiote&#58; Aprova&#231;&#227;o da vers&#227;o final do manuscrito&#59; obten&#231;&#227;o&#44; an&#225;lise e interpreta&#231;&#227;o dos dados&#59; revis&#227;o cr&#237;tica do manuscrito&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Felicidade Santiago&#58; Aprova&#231;&#227;o da vers&#227;o final do manuscrito&#59; obten&#231;&#227;o&#44; an&#225;lise e interpreta&#231;&#227;o dos dados&#59; participa&#231;&#227;o intelectual em conduta proped&#234;utica e&#47;ou terap&#234;utica de casos estudados&#59; revis&#227;o cr&#237;tica do manuscrito&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0020">Conflito de interesses</span><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum&#46;</p></span></span>"
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Vol. 98. Issue 4.
Pages 536-539 (1 July 2023)
Visits
4711
Vol. 98. Issue 4.
Pages 536-539 (1 July 2023)
Cartas ‐ Caso clínico
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Nódulo ulcerado congênito: histiocitose de células de Langerhans
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4711
Tiago Fernandes Gomesa,
Corresponding author
tiagofgomesd@gmail.com

Autor para correspondência.
, José Carlos Cardosob, Victoria Guiotea, Felicidade Santiagoa
a Departamento de Dermatologia, Centro Hospitalar de Leiria, Portugal
b Departamento de Dermatologia, Centro Hospitalar e Universitário de Coimbra, Portugal
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Prezado Editor,

Recém‐nascido a termo, do sexo masculino, nascido de parto vaginal, após gestação sem complicações, foi atendido no serviço de dermatologia no primeiro dia de vida com lesão cutânea congênita. Ao exame físico, observou‐se na região escapular esquerda nódulo ulcerado de 8mm, com crosta preta central, borda rosada elevada brilhante e eritema periférico (fig. 1). A dermatoscopia revelou crosta central preto‐avermelhada, com borda de glóbulos de cor vermelha, esparsos e borda rosa com escamas brancas finas (fig. 2). Não havia outras lesões evidentes e o restante do exame físico não apresentou anormalidades. O teste do reflexo do olho vermelho e o teste de emissões otoacústicas foram normais. A história familiar era normal. Foi realizada biópsia com punch.

Figura 1.

Lesão ulcerada com crosta central e borda rosada, elevada, localizada na região escapular esquerda.

(0.36MB).
Figura 2.

Dermatoscopia com crosta central avermelhada/preta, borda rosada com descamação branca e fina e glóbulos de cor vermelha esparsos entre a crosta e a borda.

(0.29MB).

A histopatologia mostrou lesão ulcerada com infiltrado composto por grandes células epitelioides com núcleo em formato de rim, com epidermotropismo (fig. 3). Mitoses foram observadas. Havia infiltrado dérmico composto por linfócitos, plasmócitos e número significante de eosinófilos (fig. 4). A imunomarcação foi positiva para CD1a (fig. 5A), langerina (fig. 5B), proteína S100 e CD45, e negativa para CD68 e CD34. Foi feito diagnóstico presuntivo de histiocitoma de células de Langerhans congênito solitário com autoresolução. Hemograma completo (HC), velocidade de hemossedimentação (VHS), tempo de coagulação, testes de função renal e hepática, e níveis de del desidrogenase láctica estavam dentro da faixa normal para a idade. O recém‐nascido foi submetido à radiografia de tórax e ultrassonografia abdominal, que não revelaram anormalidades.

Figura 3.

Lesão ulcerada com infiltrado composto por células epitelioides com núcleo em formato de rim, com epidermotropismo (Hematoxilina & eosina, 100×).

(0.98MB).
Figura 4.

Infiltrado composto por células epitelioides com núcleo em formato de rim, acompanhado de linfócitos, plasmócitos e número significante de eosinófilos (Hematoxilina & eosina, 200×).

(0.93MB).
Figura 5.

Imunomarcação positiva para CD1a (A, 200×) e langerina (B, 100×).

(0.98MB).

O paciente mantém acompanhamento regular. Na consulta de seis meses, nenhum envolvimento sistêmico foi observado e houve involução completa da lesão cutânea. O bom estado geral do neonato, a ausência de sinais sistêmicos, a involução espontânea da lesão, associados aos achados histopatológicos e imuno‐histoquímicos foram compatíveis com histiocitose congênita com autoresolução.

Discussão

A histiocitose de células de Langerhans (HCL) é neoplasia rara, caracterizada pela proliferação patológica de células de Langerhans.1 A HCL pode apresentar o envolvimento de um único órgão ou ser multissistêmica, com amplo espectro de manifestações, variando de lesões cutâneas que se autorresolvem a formas disseminadas.2 O prognóstico depende da extensão do envolvimento sistêmico, e a doença de sistema único tem bom prognóstico.2

A HCL congênita com autoresolução (HCLCAR) é variante rara da HCL.3 Em geral, se apresenta como múltiplas pápulas ou nódulos (no espectro “blueberry muffin baby”), mas em casos raros pode ocorrer uma lesão solitária.3,4 O histiocitoma de CL (ou HCLCAR solitário) é considerado variante uninodular ou paucinodular da HCLCAR. Apresenta‐se como um único nódulo avermelhado ao nascimento ou nas primeiras semanas de vida, que progride para formação de crostas e ulceração.5 As lesões cutâneas geralmente regridem em alguns meses.6 Os neonatos geralmente são saudáveis, sem envolvimento sistêmico.5,6 Uma revisão retrospectiva recente de 82 neonatos mostrou involução completa da lesão em todos os casos que não foram submetidos à excisão. Além disso, os autores não observaram progressão, recorrência ou envolvimento multissistêmico, com período de seguimento médio de 15 meses.6

A histopatologia é caracterizada por infiltrado dérmico denso composto por grandes células com abundante citoplasma eosinofílico e núcleo redondo‐oval ou em formato de rim, acompanhado por infiltrado composto por linfócitos e eosinófilos.4,6 Diferenças histopatológicas têm sido descritas entre HCLCAR solitária e formas papulares ou nodulares múltiplas. Na primeira, há infiltrado mais profundo ocupando toda a derme, muitas vezes estendendo‐se ao tecido subcutâneo superficial, ulceração ou formação de crostas superficiais, paraceratose e necrose frequentes e pouco ou nenhum epidermotropismo. Na HCLCAR solitária, há células de grande tamanho, às vezes com citoplasma em “vidro fosco” e numerosas mitoses.5 O diagnóstico é confirmado pela imunomarcação positiva para CD1a, S100 e langerina, marcadores das células de Langerhans. A microscopia eletrônica revela os grânulos de Birbeck característicos,6 mas geralmente não é necessária.

Existe alguma variabilidade nos laudos dermatoscópicos da HCL, em decorrência do espectro clínico e dos diferentes estágios da lesão. Coloração lilás‐avermelhada das lesões nodulares, com telangiectasias periféricas, lacunas e massas violáceas e áreas esbranquiçadas podem estar presentes.7,8 Entretanto, as descrições da dermatoscopia são escassas na literatura.

Não há diretrizes específicas para o manejo e seguimento da HCLCAR solitária. A avaliação inicial deve incluir exame físico completo (excluindo outras lesões cutâneas ou mucosas, linfadenopatia ou hepatoesplenomegalia), análises laboratoriais (hemograma, VHS, proteína C‐reativa, testes de coagulação, testes de função hepática e renal, osmolaridade do sangue e urina) e exames de imagem (ultrassonografia abdominal, radiografia de tórax, radiografias completas do esqueleto).9

Em resumo, o diagnóstico de HCLCAR solitária deve ser considerado na presença de uma lesão única congênita ulcerada e geralmente indica bom prognóstico. O diagnóstico de HCLCAR é feito retrospectivamente após a investigação e o seguimento desses pacientes,10 mostrando resolução espontânea e ausência de envolvimento sistêmico.

Suporte financeiro

Esta pesquisa não recebeu nenhum subsídio específico de agências de fomento nos setores público, comercial ou sem fins lucrativos.

Contribuição dos autores

Tiago Fernandes Gomes: Obtenção, análise e interpretação dos dados; revisão crítica da literatura; elaboração e redação do manuscrito.

José Carlos Cardoso: Aprovação da versão final do manuscrito; obtenção, análise e interpretação dos dados; revisão crítica do manuscrito.

Victoria Guiote: Aprovação da versão final do manuscrito; obtenção, análise e interpretação dos dados; revisão crítica do manuscrito.

Felicidade Santiago: Aprovação da versão final do manuscrito; obtenção, análise e interpretação dos dados; participação intelectual em conduta propedêutica e/ou terapêutica de casos estudados; revisão crítica do manuscrito.

Conflito de interesses

Nenhum.

Referências
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Como citar este artigo: Gomes TF, Cardoso JC, Guiote V, Santiago F. Congenital ulcerated nodule. An Bras Dermatol. 2023;98:536–9.

Trabalho realizado no Departamento de Dermatologia, Centro Hospitalar de Leiria, Leiria, Portugal.

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Anais Brasileiros de Dermatologia
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