Caso Clínico
Um caso de sarcoidose atrófica facial em adolescente, tratada com sucesso com prednisona e hidroxicloroquina
Xiaomei Zhu
, Jianfang Sun
Autor para correspondência
Autor para correspondência
Departamento de Patologia, Instituto de Dermatologia, Peking Union Medical College, Nanjing, China
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Morfologicamente, placas e pápulas são as lesões cutâneas mais comumente observadas.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> Apresentações raras, como formas psoriasiformes, ictiosiformes, eritrodermias e formas atróficas e ulcerativas, também foram relatadas.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> Histopatologicamente, as características típicas da sarcoidose são granulomas desnudos com poucas células inflamatórias.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a></p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0020">Relato do caso</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Um paciente de 13 anos, do sexo masculino, apresentou‐se a este serviço com um histórico de múltiplas lesões cutâneas deprimidas no rosto por dois anos. As lesões inicialmente eram eritematosas assintomáticas, mas gradualmente desenvolveram centros deprimidos ao longo do tempo. Não havia histórico de trauma, ulceração, febre, tosse, falta de ar, perda sensorial ou uso de esteroide intralesional para tratar as lesões. Antes de se apresentar neste hospital, ele havia recebido o diagnóstico de lúpus vulgar em outro hospital e fez uso de terapia antituberculose por seis meses. No entanto, as lesões na pele progrediram gradualmente durante o tratamento. No exame físico, foram observadas múltiplas placas eritematosas com aparência levemente atrófica no rosto do paciente (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">figs. 1 A e B</a>). Foi feito um exame neurológico completo e o paciente apresentou sensibilidade intacta. Não foi observado aumento palpável dos nervos periféricos. Os achados laboratoriais, inclusive exames de rotina de sangue e urina, avaliações bioquímicas e teste de anticorpos antinucleares, estavam dentro dos limites normais. O teste do derivado proteico purificado mostrou‐se negativo e uma radiografia torácica posteroanterior revelou linfadenopatia hilar bilateral. A biópsia da pele mostrou numerosos granulomas epitelioides compactos dérmicos, cercados por um colarete de linfócitos esparsos, sem evidência de bacilos álcool‐ácido resistentes ou fungos (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">C e D</a>). Não foi observada a presença de material estranho polarizável dentro dos granulomas. Foi feito o diagnóstico de sarcoidose cutânea atrófica. O tratamento foi iniciado com 0,5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg/dia de prednisona (25<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dia) e 6,0<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg/dia de hidroxicloroquina (300<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dia). Após 2 meses, foi alcançada regressão parcial das placas eritematosas e da linfadenopatia hilar bilateral. A prednisona foi reduzida em 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/mês e foi descontinuada após quatro meses. Hidroxicloroquina oral foi administrada por três meses consecutivos. Após nove meses de tratamento, o paciente apresentou uma resposta clínica quase completa sem linfadenopatia hilar bilateral (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">figs. 1 E e F</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Discussão</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A sarcoidose cutânea com lesões de aparência atrófica é incomum, foi relatada principalmente em associação com lesões ulcerativas, especialmente nas pernas de pacientes jovens e de meia idade.<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">2,4</span></a> A forma atrófica facial da sarcoidose sem ulceração associada em adolescentes foi descrita raramente na literatura. Na ausência de um teste diagnóstico definitivo para sarcoidose, a maioria dos casos é diagnosticada na histopatologia após a exclusão de outras causas de inflamação granulomatosa. No presente caso, os principais diagnósticos diferenciais foram hanseníase, lúpus eritematoso sistêmico e lúpus vulgar. Clinicamente, a hanseníase pode se resolver espontaneamente e deixar a pele atrófica. O diagnóstico da hanseníase é feito pela demonstração de bacilos álcool‐ácido resistentes na biópsia de pele ou esfregaço, sintomas clínicos e comprometimento neural. O diagnóstico de lúpus eritematoso sistêmico foi descartado devido à ausência de sintomas sistêmicos e ao fato de que os anticorpos antinucleares foram negativos. A ineficácia da terapia antituberculosa descarta lúpus vulgar. Histopatologicamente, os granulomas sarcoídicos também podem ser observados em várias doenças, inclusive reações contra corpos estranhos, infecções e síndromes de imunodeficiência.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> É importante descartar agentes infecciosos e substâncias estranhas. No presente paciente, o diagnóstico de sarcoidose foi respaldado pela presença de linfadenopatia hilar e achados histopatológicos. A raridade da sarcoidose atrófica cutânea dificulta a realização de ensaios clínicos rigorosos; a maioria das informações sobre tratamentos é obtida em relatos de casos. As lesões ulcerativas‐atróficas tendem a cicatrizar com tratamento combinado de prednisona, hidroxicloroquina e mofetil micofenolato ou talidomida.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> Embora a literatura relate que a forma atrófica é resistente ao tratamento,<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> o presente paciente apresentou boa resposta.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Os autores diagnosticaram e trataram curativamente um paciente com sarcoidose atrófica cutânea. Nesses pacientes, a cura clínica pode ser alcançada com o uso de tratamento combinado de prednisona e hidroxicloroquina em longo prazo.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Suporte financeiro</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Fundo de Inovação CAMS para Ciências Médicas (CIFMS‐2017‐12M‐1‐017).</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Contribuição dos autores</span><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Xiaomei Zhu: Aprovação da versão final do manuscrito; elaboração e redação do manuscrito; obtenção, análise e interpretação dos dados; participação efetiva na orientação da pesquisa; revisão crítica da literatura; revisão crítica do manuscrito.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Jianfang Sun: Aprovação da versão final do manuscrito; revisão crítica da literatura; revisão crítica do manuscrito.</p></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conflitos de interesse</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:9 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres1354627" "titulo" => "Resumo" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1245565" "titulo" => "Palavras‐chave" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Introdução" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Relato do caso" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Discussão" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Suporte financeiro" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Contribuição dos autores" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "sec0030" "titulo" => "Conflitos de interesse" ] 8 => array:1 [ "titulo" => "Referências" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2018-12-23" "fechaAceptado" => "2019-08-04" "PalabrasClave" => array:1 [ "pt" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palavras‐chave" "identificador" => "xpalclavsec1245565" "palabras" => array:5 [ 0 => "Adolescente" 1 => "Atrofia" 2 => "Hidroxicloroquina" 3 => "Prednisona" 4 => "Sarcoidose" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:1 [ "pt" => array:2 [ "titulo" => "Resumo" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A sarcoidose é uma doença granulomatosa multissistêmica de etiologia desconhecida. Observa‐se comprometimento cutâneo em até 30% dos pacientes; os achados cutâneos são frequentemente o sintoma inicial. A forma atrófica facial não ulcerada de sarcoidose associada em adolescentes foi raramente descrita na literatura. Os autores relatam o caso de um paciente do sexo masculino de 13 anos com sarcoidose atrófica facial que foi tratado com sucesso pela combinação de prednisona e hidroxicloroquina.</p></span>" ] ] "NotaPie" => array:2 [ 0 => array:2 [ "etiqueta" => "☆" "nota" => "<p class="elsevierStyleNotepara" id="npar0005">Como citar este artigo: Zhu X, Sun J. A case of facial atrophic sarcoidosis in an adolescent, successfully treated with the combination of prednisone and hydroxychloroquine. 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(C) Padrão de reação granulomatosa caracterizado por múltiplos granulomas na derme superior (Hematoxilina & eosina, 50<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>). (D) Granulomas de células epitelioides, sem necrose central e com um infiltrado linfocítico esparso (Hematoxilina & eosina, 200<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>). (E) Apresentação clínica no fim do tratamento evidencia o desaparecimento da maioria das lesões cutâneas. 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| Ano/Mês | Html | Total | |
|---|---|---|---|
| 2024 Novembro | 34 | 9 | 43 |
| 2024 Outubro | 138 | 62 | 200 |
| 2024 Setembro | 178 | 83 | 261 |
| 2024 Agosto | 190 | 89 | 279 |
| 2024 Julho | 195 | 108 | 303 |
| 2024 Junho | 128 | 72 | 200 |
| 2024 Maio | 102 | 49 | 151 |
| 2024 Abril | 121 | 86 | 207 |
| 2024 Março | 136 | 67 | 203 |
| 2024 Fevereiro | 119 | 85 | 204 |
| 2024 Janeiro | 77 | 59 | 136 |
| 2023 Dezembro | 83 | 53 | 136 |
| 2023 Novembro | 90 | 75 | 165 |
| 2023 Outubro | 79 | 74 | 153 |
| 2023 Setembro | 127 | 81 | 208 |
| 2023 Agosto | 82 | 39 | 121 |
| 2023 Julho | 84 | 65 | 149 |
| 2023 Junho | 89 | 47 | 136 |
| 2023 Maio | 98 | 19 | 117 |
| 2023 Abril | 54 | 18 | 72 |
| 2023 Março | 84 | 43 | 127 |
| 2023 Fevereiro | 66 | 47 | 113 |
| 2023 Janeiro | 66 | 39 | 105 |
| 2022 Dezembro | 57 | 38 | 95 |
| 2022 Novembro | 73 | 55 | 128 |
| 2022 Outubro | 137 | 64 | 201 |
| 2022 Setembro | 80 | 71 | 151 |
| 2022 Agosto | 57 | 48 | 105 |
| 2022 Julho | 55 | 58 | 113 |
| 2022 Junho | 55 | 70 | 125 |
| 2022 Maio | 55 | 56 | 111 |
| 2022 Abril | 61 | 60 | 121 |
| 2022 Março | 56 | 80 | 136 |
| 2022 Fevereiro | 52 | 35 | 87 |
| 2022 Janeiro | 71 | 81 | 152 |
| 2021 Dezembro | 41 | 53 | 94 |
| 2021 Novembro | 48 | 68 | 116 |
| 2021 Outubro | 84 | 96 | 180 |
| 2021 Setembro | 79 | 63 | 142 |
| 2021 Agosto | 50 | 74 | 124 |
| 2021 Julho | 52 | 58 | 110 |
| 2021 Junho | 40 | 61 | 101 |
| 2021 Maio | 53 | 84 | 137 |
| 2021 Abril | 94 | 157 | 251 |
| 2021 Março | 79 | 55 | 134 |
| 2021 Fevereiro | 31 | 27 | 58 |
| 2021 Janeiro | 40 | 28 | 68 |
| 2020 Dezembro | 25 | 17 | 42 |
| 2020 Novembro | 20 | 15 | 35 |
| 2020 Outubro | 16 | 13 | 29 |
| 2020 Setembro | 22 | 12 | 34 |
| 2020 Agosto | 14 | 10 | 24 |
| 2020 Julho | 26 | 19 | 45 |
| 2020 Junho | 14 | 15 | 29 |
| 2020 Maio | 4 | 6 | 10 |
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