Carta ‐ Caso clínico
Xantogranuloma múltiplo do adulto
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elsevierViewall">O xantogranuloma (XG) é uma histiocitose não Langerhans (HNL) normolipêmica observada habitualmente na criança e por isso geralmente designado como xantogranuloma juvenil (XGJ). O XG raramente é observado no adulto. Tanto em adultos quanto em crianças, o XG geralmente se apresenta como lesão solitária. A ocorrência de múltiplas lesões é rara no XGJ e excepcional no adulto. Relata‐se um caso de xantogranuloma múltiplo do adulto (XGMA) com acometimento da face e do tronco, sem envolvimento extracutâneo nem associação com doença hematológica.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mulher de 38 anos, de antecedentes familiares e pessoais irrelevantes, observada em outubro de 2016 por múltiplas lesões papulares na face, com um ano e meio de evolução. Ao exame dermatológico observava‐se mais de uma centena de pápulas de coloração amarelada/acastanhada, de consistência firme, de 1‐3 mm de diâmetro na face, região cervical, tórax, axilas e abdome (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>), destacando‐se dois elementos, de maiores dimensões, no canto externo do olho direito e no sulco nasogeniano homolateral. As lesões eram assintomáticas e o exame físico geral (inclusive oftalmológico, cardiopulmonar e neurológico) resultou sem alterações.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Foram consideradas as hipóteses diagnósticas de siringomas, sarcoidose, xantomas e histiocitose e efetuou‐se a excisão de dois elementos para estudo histopatológico, que revelou, nas duas lesões, um denso infiltrado celular na derme, constituído por grandes histiócitos, em sua maioria xantomizados, acompanhados por células gigantes multinucleadas, algumas das quais de Touton. Coexistiam células inflamatórias dispersas, predominantemente pequenos linfócitos e ocasionais eosinófilos e neutrófilos (<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0010">figs. 2 e 3</a>). O estudo imuno‐histoquímico demonstrou ausência da proteína S100 e imunorreatividade a CD1a e positividade difusa para CD68, reiterando o diagnóstico de XG.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Procedeu‐se à avaliação complementar com hemograma e bioquímica (inclusive β2 microglobulina e eletroforese das proteínas), raios‐X do esqueleto e tórax e ecografia abdominal e pélvica, que resultaram normais. O conjunto dos achados clínico‐laboratoriais permitiu a confirmação do diagnóstico de XGMA. Optou‐se pela ablação das lesões mais salientes por laser de CO<span class="elsevierStyleInf">2</span> ou eletrocirurgia, observando‐se boa resposta terapêutica. Durante o período de acompanhamento de quase dois anos, os elementos cutâneos não tratados persistiram, sem desenvolvimento de lesões extracutâneas ou alterações hematológicas.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">O XG é a mais comum das HNL.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> O início na idade adulta é raro, ocorre geralmente na terceira e quarta décadas de vida, sem predomínio de gênero.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> Tal como no XGJ, a grande maioria (70%‐80%) dos casos de XGMA manifesta‐se como pápula ou nódulo solitário da face.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> A ocorrência de lesões múltiplas de XG no adulto é muito rara. O XGMA é definido pela presença de mais de cinco xantogranulomas em paciente com idade superior a 14 anos.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> De 1969 a 2004 foram reportados, sob esse critério, 118 casos.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> A etiopatogenia do XGMA é desconhecida.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a></p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">As lesões de XGJ e XGMA mostram achados histopatológicos e imuno‐histoquímicos idênticos.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> Em lesões evoluídas observa‐se, como em nosso caso, proliferação nodular dérmica circunscrita constituída por células xantomizadas, caracteristicamente acompanhadas por células de Touton.<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1,4</span></a> O caráter histiocítico das células lesionais é confirmado pela positividade ao CD68 e pela ausência de imunorreatividade à proteína S100 e CD1a, com variabilidade de expressão de fator XIIIa.<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">4,5</span></a> Essas características microscópicas e imuno‐histoquímicas não são, contudo, patognomônicas de XG e, face aos achados clínicos em nossa paciente, deve excluir‐se a possibilidade de outras HNL a elementos múltiplos do adulto, nomeadamente doença de Erdheim‐Chester (DEC), assim como histiocitoma eruptivo generalizado (HEG) e, mais remotamente, xantoma disseminado (XD) e retículo‐histiocitose multicêntrica (RM).<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">4,5</span></a></p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A ausência de alterações esqueléticas permitiu excluir o diagnóstico de DEC. Por outro lado, no HEG as lesões não apresentam células de Touton. Essas podem identificar‐se nas lesões de XD, mas em nossa paciente não se observavam lesões lineares com distribuição periflexural, que caracterizam XD. Na RM, as lesões são acrais, acompanhadas por artropatia e caracterizadas por grandes células multinucleadas com citoplasma em vidro fosco, aspectos ausentes neste caso.<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">4,5</span></a></p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Clinicamente, o XGMA apresenta‐se como pápulo‐nódulos amarelo‐alaranjados ou acastanhados, afetando tronco, face e pescoço. Em apenas 6% dos casos, como no nosso, estão presentes mais de 10 elementos.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Em contraste com o XGJ, em que está descrito o envolvimento ocular e, mais raramente, de outros órgãos, o XGMA parece não cursar com infiltração histiocitária extracutânea. Assim, não é recomendada a avaliação sistêmica exaustiva em todos os pacientes. Todavia, tal como no XGJ, o XGMA pode ser um marcador cutâneo de doença hematológica maligna, que eventualmente deve ser investigada, sobretudo na presença de sintomas B e/ou de alterações do proteinograma eletroforético.<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">3–5</span></a> Esses, bem como os exames de sangue total, resultaram ausentes em nossa paciente ao longo dos quase dois anos de acompanhamento.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Como a regressão espontânea das lesões no XGMA é menos provável do que no XGJ, excisão cirúrgica, eletrocirurgia, laser de CO<span class="elsevierStyleInf">2</span> e retinoides sistêmicos, particularmente a isotretinoína, têm sido recomendados como tratamentos sempre que as lesões são numerosas, causam desconforto ou são inestéticas. Em nossa paciente, uma mulher em idade fértil, optou‐se pela ablação por laser de CO<span class="elsevierStyleInf">2</span> e eletrocoagulação repetida das lesões de maiores dimensões, com bom resultado cosmético.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Em conclusão, o XGMA é um tipo raro de HNL do adulto, de significado insuficientemente conhecido, ocasionalmente associado à malignidade hematológica e que pode ser concomitante, preceder ou suceder o diagnóstico da histiocitose,<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> impondo um acompanhamento a longo termo dos pacientes.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Suporte financeiro</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Contribuição dos autores</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Renata da Costa Almeida: Aprovação da versão final do manuscrito; elaboração e redação do manuscrito; participação efetiva na orientação da pesquisa; revisão crítica da literatura; revisão crítica do manuscrito.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Óscar Tellechea: Aprovação da versão final do manuscrito; elaboração e redação do manuscrito; participação efetiva na orientação da pesquisa; revisão crítica da literatura; revisão crítica do manuscrito.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mariana Pinho Pereira: Aprovação da versão final do manuscrito; elaboração e redação do manuscrito; participação efetiva na orientação da pesquisa; revisão crítica da literatura; revisão crítica do manuscrito.</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Rosa Cristina Correia Mascarenhas: Aprovação da versão final do manuscrito; elaboração e redação do manuscrito; obtenção, análise e interpretação dos dados; participação efetiva na orientação da pesquisa; revisão crítica da literatura; revisão crítica do manuscrito.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Conflitos de interesse</span><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:5 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Suporte financeiro" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Contribuição dos autores" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Conflitos de interesse" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xack456050" "titulo" => "Agradecimentos" ] 4 => array:1 [ "titulo" => "Referências" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2019-01-11" "fechaAceptado" => "2019-02-12" "NotaPie" => array:2 [ 0 => array:2 [ "etiqueta" => "☆" "nota" => "<p class="elsevierStyleNotepara" id="npar0005">Como citar este artigo: Almeida RC, Tellechea O, Pereira MP, Mascarenhas RCC. Multiple adult xanthogranuloma. An Bras Dermatol. 2020;95:113–5.</p>" ] 1 => array:2 [ "etiqueta" => "☆☆" "nota" => "<p class="elsevierStyleNotepara" id="npar0010">Trabalho realizado no Hospital Distrital da Figueira da Foz, Figueira da Foz, Portugal.</p>" ] ] "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 596 "Ancho" => 750 "Tamanyo" => 54474 ] ] "descripcion" => array:1 [ "pt" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Xantogranulomas múltiplos. Detalhe de pápulas de coloração amarelo‐acastanhada, de consistência firme, de 1‐3 mm de diâmetro, dispersas na face.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 561 "Ancho" => 750 "Tamanyo" => 162726 ] ] "descripcion" => array:1 [ "pt" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Infiltração circunscrita da derme por histiócitos xantomizados e células gigantes multinucleadas de Touton (Hematoxilina & eosina, 400×).</p>" ] ] 2 => array:7 [ "identificador" => "fig0015" "etiqueta" => "Figura 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr3.jpeg" "Alto" => 610 "Ancho" => 750 "Tamanyo" => 160232 ] ] "descripcion" => array:1 [ "pt" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Proliferação histiocitária difusa na derme superficial e profunda associada com infiltrado linfocitário e com células gigantes multinucleadas de Touton (Hematoxilina & eosina, 100×).</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Referências" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:5 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0030" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Multiple adult xanthogranuloma" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:6 [ 0 => "B. 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| Ano/Mês | Html | Total | |
|---|---|---|---|
| 2024 Novembro | 84 | 14 | 98 |
| 2024 Outubro | 438 | 89 | 527 |
| 2024 Setembro | 436 | 95 | 531 |
| 2024 Agosto | 416 | 115 | 531 |
| 2024 Julho | 402 | 134 | 536 |
| 2024 Junho | 342 | 90 | 432 |
| 2024 Maio | 292 | 81 | 373 |
| 2024 Abril | 368 | 104 | 472 |
| 2024 Março | 276 | 99 | 375 |
| 2024 Fevereiro | 279 | 87 | 366 |
| 2024 Janeiro | 227 | 70 | 297 |
| 2023 Dezembro | 205 | 64 | 269 |
| 2023 Novembro | 253 | 74 | 327 |
| 2023 Outubro | 269 | 82 | 351 |
| 2023 Setembro | 217 | 78 | 295 |
| 2023 Agosto | 291 | 51 | 342 |
| 2023 Julho | 236 | 35 | 271 |
| 2023 Junho | 295 | 31 | 326 |
| 2023 Maio | 278 | 44 | 322 |
| 2023 Abril | 168 | 27 | 195 |
| 2023 Março | 188 | 61 | 249 |
| 2023 Fevereiro | 134 | 45 | 179 |
| 2023 Janeiro | 95 | 44 | 139 |
| 2022 Dezembro | 131 | 37 | 168 |
| 2022 Novembro | 138 | 62 | 200 |
| 2022 Outubro | 239 | 62 | 301 |
| 2022 Setembro | 115 | 63 | 178 |
| 2022 Agosto | 80 | 45 | 125 |
| 2022 Julho | 93 | 59 | 152 |
| 2022 Junho | 85 | 65 | 150 |
| 2022 Maio | 80 | 60 | 140 |
| 2022 Abril | 71 | 69 | 140 |
| 2022 Março | 70 | 68 | 138 |
| 2022 Fevereiro | 73 | 39 | 112 |
| 2022 Janeiro | 142 | 81 | 223 |
| 2021 Dezembro | 70 | 72 | 142 |
| 2021 Novembro | 93 | 74 | 167 |
| 2021 Outubro | 107 | 81 | 188 |
| 2021 Setembro | 70 | 60 | 130 |
| 2021 Agosto | 80 | 69 | 149 |
| 2021 Julho | 49 | 50 | 99 |
| 2021 Junho | 51 | 49 | 100 |
| 2021 Maio | 46 | 64 | 110 |
| 2021 Abril | 148 | 201 | 349 |
| 2021 Março | 138 | 78 | 216 |
| 2021 Fevereiro | 76 | 21 | 97 |
| 2021 Janeiro | 89 | 27 | 116 |
| 2020 Dezembro | 68 | 24 | 92 |
| 2020 Novembro | 94 | 16 | 110 |
| 2020 Outubro | 64 | 15 | 79 |
| 2020 Setembro | 70 | 19 | 89 |
| 2020 Agosto | 27 | 12 | 39 |
| 2020 Julho | 20 | 5 | 25 |
| 2020 Junho | 14 | 18 | 32 |
| 2020 Maio | 18 | 15 | 33 |
| 2020 Abril | 4 | 4 | 8 |
| 2020 Março | 0 | 5 | 5 |
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