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n&#227;o havia les&#245;es cut&#226;neas&#44; mas segundos ap&#243;s um teste de provoca&#231;&#227;o comendo um morango&#44; eritema unilateral e calor localizado apareceram na regi&#227;o do arco zigom&#225;tico direito&#44; emin&#234;ncia malar e regi&#227;o submalar &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; O restante do exame dermatol&#243;gico foi normal e n&#227;o havia sinais ou sintomas associados&#44; incluindo sudorese&#46; A erup&#231;&#227;o desapareceu ap&#243;s cerca de 15 minutos&#46; O exame neurol&#243;gico foi normal&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Qual o seu diagn&#243;stico&#63;</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><ul class="elsevierStyleList" id="lis0005"><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0005"><span class="elsevierStyleLabel">A&#41;</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">S&#237;ndrome de Frey&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0010"><span class="elsevierStyleLabel">B&#41;</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Quinta doen&#231;a da inf&#226;ncia&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0015"><span class="elsevierStyleLabel">C&#41;</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">S&#237;ndrome de alergia oral&#46;</p></li><li class="elsevierStyleListItem" id="lsti0020"><span class="elsevierStyleLabel">D&#41;</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">S&#237;ndrome de ativa&#231;&#227;o de mast&#243;citos&#46;</p></li></ul></p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Discuss&#227;o</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A hist&#243;ria cl&#237;nica e o teste de provoca&#231;&#227;o s&#227;o compat&#237;veis com a s&#237;ndrome de Frey&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A s&#237;ndrome de Frey &#233; uma disfun&#231;&#227;o do nervo auriculotemporal parassimp&#225;tico&#44; caracterizada por rubor transit&#243;rio&#44; calor localizado e&#44; &#224;s vezes&#44; sudorese da face no territ&#243;rio do nervo auriculotemporal&#44; um ramo do nervo mandibular do complexo do nervo trig&#234;meo&#46; Os sintomas ocorrem classicamente em resposta a est&#237;mulos olfativos ou gustativos&#44; particularmente com alimentos &#225;cidos&#44; condimentados e azedos&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span></a></p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Em adultos&#44; &#233; uma complica&#231;&#227;o frequente da cirurgia de par&#243;tida&#44; mas &#233; muito rara em crian&#231;as&#46; Como tal&#44; especialmente em casos bilaterais&#44; &#233; muitas vezes diagnosticada erroneamente como alergia alimentar&#44; levando a testes diagn&#243;sticos e tratamentos desnecess&#225;rios&#46; Uma revis&#227;o recente mostrou que o diagn&#243;stico foi realizado em apenas 20&#37; 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Em contraste com a forma p&#243;s&#8208;cir&#250;rgica do adulto&#44; a s&#237;ndrome de Frey em crian&#231;as &#233; rara e muitas vezes constitui desafio diagn&#243;stico&#46; Com o presente caso&#44; os autores pretendem aumentar a familiaridade dessa condi&#231;&#227;o benigna&#44; para evitar erros de diagn&#243;stico e procedimentos desnecess&#225;rios&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Suporte financeiro</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0020">Contribui&#231;&#227;o dos autores</span><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Concep&#231;&#227;o do estudo&#44; Palmeiro AG&#46; e Amaro C&#59; metodologia&#44; Palmeiro AG&#59; Valida&#231;&#227;o&#44; Amaro C&#44; Azurara L e Pimentel B&#59; an&#225;lise formal&#44; Amaro C&#44; Azurara e Pimentel B&#59; investiga&#231;&#227;o&#44; Palmeiro AG&#44; Amaro C&#59; recursos&#44; Palmeiro AG&#46;&#59; curadoria de dados&#44; Palmeiro AG&#59; reda&#231;&#227;o do projeto original&#44; Palmeiro AG&#59; reda&#231;&#227;o&#8208;revis&#227;o e edi&#231;&#227;o&#44; Amaro C&#44; Azurara L e Pimentel B&#59; visualiza&#231;&#227;o&#44; Amaro C&#44; Azurara L e Pimentel B&#59; supervis&#227;o&#44; Amaro C&#59; Todos os autores leram e concordaram com a vers&#227;o publicada do manuscrito&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Conflito de interesses</span><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum&#46;</p></span></span>"
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Journal Information
Vol. 98. Issue 1.
Pages 108-109 (1 January 2023)
Visits
4237
Vol. 98. Issue 1.
Pages 108-109 (1 January 2023)
Cartas – Caso clínico
Open Access
Caso para diagnóstico. Rash unilateral transitório na face durante a mastigação
Visits
4237
Ana Gusmão Palmeiroa,
Corresponding author
apgalmeiro@gmail.com

Autor para correspondência.
, Laura Azurarab, Bernardo Pimentela, Cristina Amaroa
a Departamento de Dermatologia, Centro Hospitalar Lisboa Ocidental, Hospital de Egas Moniz, Lisboa, Portugal
b Departamento de Pediatria, Centro Hospitalar Lisboa Ocidental, Hospital de São Francisco Xavier, Lisboa, Portugal
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Prezado Editor,

Criança de 9 meses, nascida a termo com o auxílio de fórceps, foi trazida ao ambulatório de Dermatologia com história de rubor e aquecimento na região bucinadora direita que aparecia quando se alimentava (fig. 1). O rubor tornou‐se aparente para seus pais aos 6 meses de idade, após a introdução de alimentos sólidos. Geralmente iniciava‐se segundos após a ingestão da primeira porção do alimento e desaparecia em 30 minutos. Não estava associado a hiperidrose, prurido, desconforto, edema labial, sibilos ou dispneia. O paciente não havia sido submetido à cirurgia, nem tinha história pessoal de atopia.

Figura 1.

Rubor na região bucinadora direita.

(0.19MB).

Na observação inicial na clínica, não havia lesões cutâneas, mas segundos após um teste de provocação comendo um morango, eritema unilateral e calor localizado apareceram na região do arco zigomático direito, eminência malar e região submalar (fig. 2). O restante do exame dermatológico foi normal e não havia sinais ou sintomas associados, incluindo sudorese. A erupção desapareceu após cerca de 15 minutos. O exame neurológico foi normal.

Figura 2.

Antes (A) e depois (B) do teste de provocação na clínica.

(0.32MB).
Qual o seu diagnóstico?

  • A)

    Síndrome de Frey.

  • B)

    Quinta doença da infância.

  • C)

    Síndrome de alergia oral.

  • D)

    Síndrome de ativação de mastócitos.

Discussão

A história clínica e o teste de provocação são compatíveis com a síndrome de Frey.

A síndrome de Frey é uma disfunção do nervo auriculotemporal parassimpático, caracterizada por rubor transitório, calor localizado e, às vezes, sudorese da face no território do nervo auriculotemporal, um ramo do nervo mandibular do complexo do nervo trigêmeo. Os sintomas ocorrem classicamente em resposta a estímulos olfativos ou gustativos, particularmente com alimentos ácidos, condimentados e azedos.1,2

Em adultos, é uma complicação frequente da cirurgia de parótida, mas é muito rara em crianças. Como tal, especialmente em casos bilaterais, é muitas vezes diagnosticada erroneamente como alergia alimentar, levando a testes diagnósticos e tratamentos desnecessários. Uma revisão recente mostrou que o diagnóstico foi realizado em apenas 20% das crianças na primeira consulta, e restrição alimentar inadequada foi prescrita em 21%.3

Em crianças, a maioria (cerca de 70%) dos casos relatados é unilateral, enquanto a sudorese associada é rara (presente em cerca de 10%, em contraste com os casos em adultos, nas quais está frequentemente presente).3 A fisiopatologia é compreendida de maneira incompleta. A hipótese predominante nas formas unilaterais é uma lesão traumática das fibras nervosas, seguida de regeneração aberrante das fibras parassimpáticas cutâneas, talvez por meio de ganhos simpáticos. Esse trauma pode ser neonatal, em parto instrumentado com fórceps ou ventosa, ou pós‐natal.4 As formas bilaterais parecem ser idiopáticas, mas uma síndrome familiar bilateral já foi descrita.5

O desfecho é geralmente favorável em casos unilaterais, com regressão em cerca de 57% dos casos, com média de idade de 27 meses.3 Nenhum exame ou tratamento adicional é recomendado.

Os autores relatam a presença de síndrome de Frey clássica na infância, após parto assistido por fórceps e com ausência de hiperidrose. A mãe foi tranquilizada e nenhum tratamento específico foi realizado. Em contraste com a forma pós‐cirúrgica do adulto, a síndrome de Frey em crianças é rara e muitas vezes constitui desafio diagnóstico. Com o presente caso, os autores pretendem aumentar a familiaridade dessa condição benigna, para evitar erros de diagnóstico e procedimentos desnecessários.

Suporte financeiro

Nenhum.

Contribuição dos autores

Concepção do estudo, Palmeiro AG. e Amaro C; metodologia, Palmeiro AG; Validação, Amaro C, Azurara L e Pimentel B; análise formal, Amaro C, Azurara e Pimentel B; investigação, Palmeiro AG, Amaro C; recursos, Palmeiro AG.; curadoria de dados, Palmeiro AG; redação do projeto original, Palmeiro AG; redação‐revisão e edição, Amaro C, Azurara L e Pimentel B; visualização, Amaro C, Azurara L e Pimentel B; supervisão, Amaro C; Todos os autores leram e concordaram com a versão publicada do manuscrito.

Conflito de interesses

Nenhum.

Referências
[1]
C. Scully, J. Langdon, J. Evans.
Marathon of eponyms: 6 Frey syndrome (Gustatory sweating).
[2]
B.N. Tillman, M.M. Lesperance, J.V. Brinkmeier.
Infantile Frey's syndrome.
Int J Otorhinolaryngol., 79 (2015), pp. 929-931
[3]
S. Blanc, T. Bourrier, F. Boralevi, D. Sabouraud-Leclerc, N. Pham-Thi, L. Couderc, et al.
Frey Syndrome. J Pediatr, 174 (2016), pp. 211-217
[4]
R. Petel.
Auriculotemporal nerve syndrome (Frey's syndrome): A literature review and case report.
J Indian Soc Pedod Prev Dent., 37 (2019), pp. 414-416
[5]
G. Sethuraman, A.J. Mancini.
Familial auriculotemporal nerve (Frey) syndrome., 26 (2009), pp. 302-305

Como citar este artigo: Palmeiro AG, Azurara L, Pimentel B, Amaro C. Case for diagnosis. A transient unilateral face rash upon eating: Frey syndrome. An Bras Dermatol. 2023;98:108–9.

Trabalho realizado no Hospital de Egas Moniz, Lisboa, Portugal.

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