Cartas ‐ Caso clínico
Caso de eritema anular eosinofílico como apresentação inicial de colangite biliar primária
Pablo López Sanza,
, Noelia de Sande Riverab, Claudia Guerrero Ramíreza, Silvia Manso Córdobaa, Carlota Rodríguez de Vera Guardiolac, Eduardo Escario Travesedoa
Autor para correspondência
a Departamento de Dermatologia, University General Hospital of Albacete, Albacete, Castilla‐La Mancha, Espanha
b Departamento de Gastroenterologia e Hepatologia, University General Hospital of Albacete, Albacete, Castilla‐La Mancha, Espanha
c Departamento de Patologia, University General Hospital of Albacete, Albacete, Castilla‐La Mancha, Espanha
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Nota: Não são disponíveis os dados da Campanha de 2008, e não houve atendimentos nos anos de 2020 e 2021, pelo contingenciamento da pandemia de COVID‐19.</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "Aline Guimarães Grana, Heitor de Sá Gonçalves, Carlos Baptista Barcaui, Carolina Talhari, Hélio Amante Miot" "autores" => array:5 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "Aline Guimarães" "apellidos" => "Grana" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "Heitor de Sá" "apellidos" => "Gonçalves" ] 2 => array:2 [ "nombre" => "Carlos Baptista" "apellidos" => "Barcaui" ] 3 => array:2 [ "nombre" => "Carolina" "apellidos" => "Talhari" ] 4 => array:2 [ "nombre" => "Hélio Amante" "apellidos" => "Miot" ] ] ] ] ] "idiomaDefecto" => "pt" "Traduccion" => array:1 [ "en" => array:9 [ "pii" => "S0365059624001119" "doi" => "10.1016/j.abd.2024.04.002" "estado" => "S300" "subdocumento" => "" "abierto" => array:3 [ "ES" => false "ES2" => false "LATM" => false ] "gratuito" => false "lecturas" => array:1 [ "total" => 0 ] "idiomaDefecto" => "en" "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S0365059624001119?idApp=UINPBA00008Z" ] ] "EPUB" => "https://multimedia.elsevier.es/PublicationsMultimediaV1/item/epub/S2666275224001309?idApp=UINPBA00008Z" "url" => "/26662752/0000009900000006/v1_202410301154/S2666275224001309/v1_202410301154/pt/main.assets" ] "pt" => array:17 [ "idiomaDefecto" => true "cabecera" => "<span class="elsevierStyleTextfn">Cartas ‐ Caso clínico</span>" "titulo" => "Caso de eritema anular eosinofílico como apresentação inicial de colangite biliar primária" "tieneTextoCompleto" => true "saludo" => "<span class="elsevierStyleItalic">Prezado Editor,</span>" "paginas" => array:1 [ 0 => array:2 [ "paginaInicial" => "951" "paginaFinal" => "953" ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:4 [ "autoresLista" => "Pablo López Sanz, Noelia de Sande Rivera, Claudia Guerrero Ramírez, Silvia Manso Córdoba, Carlota Rodríguez de Vera Guardiola, Eduardo Escario Travesedo" "autores" => array:6 [ 0 => array:4 [ "nombre" => "Pablo" "apellidos" => "López Sanz" "email" => array:1 [ 0 => "lopezsanzpablo@gmail.com" ] "referencia" => array:2 [ 0 => array:2 [ "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">a</span>" "identificador" => "aff0005" ] 1 => array:2 [ "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">*</span>" "identificador" => "cor0005" ] ] ] 1 => array:3 [ "nombre" => "Noelia" "apellidos" => "de Sande Rivera" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">b</span>" "identificador" => "aff0010" ] ] ] 2 => array:3 [ "nombre" => "Claudia" "apellidos" => "Guerrero Ramírez" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">a</span>" "identificador" => "aff0005" ] ] ] 3 => array:3 [ "nombre" => "Silvia" "apellidos" => "Manso Córdoba" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">a</span>" "identificador" => "aff0005" ] ] ] 4 => array:3 [ "nombre" => "Carlota" "apellidos" => "Rodríguez de Vera Guardiola" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">c</span>" "identificador" => "aff0015" ] ] ] 5 => array:3 [ "nombre" => "Eduardo" "apellidos" => "Escario Travesedo" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etiqueta" => "<span class="elsevierStyleSup">a</span>" "identificador" => "aff0005" ] ] ] ] "afiliaciones" => array:3 [ 0 => array:3 [ "entidad" => "Departamento de Dermatologia, University General Hospital of Albacete, Albacete, Castilla‐La Mancha, Espanha" "etiqueta" => "a" "identificador" => "aff0005" ] 1 => array:3 [ "entidad" => "Departamento de Gastroenterologia e Hepatologia, University General Hospital of Albacete, Albacete, Castilla‐La Mancha, Espanha" "etiqueta" => "b" "identificador" => "aff0010" ] 2 => array:3 [ "entidad" => "Departamento de Patologia, University General Hospital of Albacete, Albacete, Castilla‐La Mancha, Espanha" "etiqueta" => "c" "identificador" => "aff0015" ] ] "correspondencia" => array:1 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "cor0005" "etiqueta" => "⁎" "correspondencia" => "Autor para correspondência." ] ] ] ] "resumenGrafico" => array:2 [ "original" => 0 "multimedia" => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1677 "Ancho" => 1675 "Tamanyo" => 249209 ] ] "descripcion" => array:1 [ "pt" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">(A) Placas eritematosas anulares e arciformes com centro pigmentado nos membros inferiores. (B) Visão detalhada das lesões nas coxas.</p>" ] ] ] "textoCompleto" => "<span class="elsevierStyleSections"><p id="par0005" class="elsevierStylePara elsevierViewall">O eritema anular eosinofílico (EAE) é doença cutânea rara que se apresenta como eritema figurado com curso clínico imprevisível. Permanece controverso se o EAE representa condição isolada ou variante da síndrome de Wells (SW), mas seu diagnóstico é importante por sua relação com diversas doenças sistêmicas e neoplasias malignas. Os autores relatam o caso de um paciente com EAE, o que conduziu ao diagnóstico de colangite biliar primária (CBP), associação não relatada na literatura.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente do sexo feminino, de 62 anos, com história de hipercolesterolemia, veio à consulta por lesões cutâneas muito pruriginosas que se desenvolveram no último mês nas extremidades e no tronco. Não havia história adicional de novos medicamentos, mudanças em produtos pessoais, picadas de insetos e novos contatos sexuais. Na anamnese sistêmica, referia dor abdominal intermitente centrada no hipogástrio, astenia, diarreia e perda ponderal não intencional de 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kg no último ano. Febre, colúria ou acolia não estavam presentes. O exame físico mostrou múltiplas placas eritematosas anulares com bordas elevadas e hiperpigmentação central escura nos membros inferiores, superiores e tronco (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). A histopatologia de lesão cutânea revelou infiltrado linfocitário perivascular superficial e profundo com numerosos eosinófilos e “figuras em chama” (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>), apoiando o diagnóstico de EAE. Os exames laboratoriais foram notáveis para anticorpos anti‐mitocondriais M2 positivos em título 1:640, padrão colestático (fosfatase alcalina, 108 UI/mL; gama‐glutamil transpeptidase, 172 UI/mL; valores normais de aspartato aminotransferase, alanina aminotransferase e bilirrubina) e contagem normal de eosinófilos. Ultrassonografias abdominal e endoscópica descartaram obstrução mecânica do ducto biliar, tumores e anomalias da vesícula biliar, levando ao diagnóstico de CBP. A paciente melhorou consideravelmente com prednisona oral (30<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dia), mas apresentou agravamento quando a medicação foi reduzida gradualmente. Ácido ursodesoxicólico foi iniciado (900<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dia) após o diagnóstico de CBP sem recidiva das lesões cutâneas nem sintomas gastrintestinais após descontinuação do corticosteroide e seguimento de nove meses. Nos testes laboratoriais, as enzimas hepáticas séricas também diminuiram para níveis normais.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">O EAE é doença cutânea eosinofílica, crônica, remitente‐recorrente que se apresenta clinicamente como pápulas e placas urticariformes no tronco e nas extremidades, com bordas elevadas arciformes ou anulares de expansão lenta, deixando um centro pigmentado.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> Inicialmente descrito em pacientes pediátricos como eritema anular da infância,<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> ainda não está claro se o EAE representa um subgrupo da SW (celulite eosinofílica) ou uma doença independente. Os achados histopatológicos incluem infiltrado linfocitário perivascular superficial e profundo com numerosos eosinófilos e, raramente, degeneração vacuolar da camada basal.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> Mesmo que se acreditasse que o EAE pudesse ser diferenciado da SW pela ausência de “figuras em chamas”, vários relatos, incluindo o presente caso, provaram que isso estava errado.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a></p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Quando a cura espontânea não ocorre, o tratamento costuma ser eficaz com corticosteroides tópicos ou orais e medicamentos antimaláricos, mas as recidivas após a descontinuação são comuns.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> Outras opções de tratamento relatadas na literatura são dapsona, tratamento específico associado a câncer, metotrexato, anti‐histamínicos, ciclosporina e minociclina. Casos isolados responderam com sucesso ao dupilumabe (inibidor de IL‐4 e IL‐3) e ao benralizumabe (inibidor de IL‐5) – e isso não é surpreendente, uma vez que são inibidores de citocinas do tipo T‐<span class="elsevierStyleItalic">helper</span> 2, e acredita‐se que a eosinofilia tecidual desregulada desempenhe papel importante na patogênese do EAE.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a></p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">O EAE tem sido associado a timoma, carcinoma renal de células claras, carcinoma de próstata metastático, doença autoimune da tireoide, borreliose, gastrite crônica causada por <span class="elsevierStyleItalic">Helicobacter pylori</span>, diabetes <span class="elsevierStyleItalic">mellitus</span>, infecção por hepatite C, doença renal crônica, granulomatose eosinofílica com poliangeíte, asma, pancreatite autoimune e hepatite autoimune.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> Taxas de recidiva mais baixas e períodos de remissão prolongados foram observados quando essas doenças associadas são tratadas adequadamente.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> Que seja de conhecimento do autores, a associação entre CBP e EAE não foi relatada anteriormente.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Embora a etiologia do EAE permaneça obscura, sugere‐se que ela pode ser o resultado de uma reação de hipersensibilidade a um antígeno não identificado.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> No caso da CBP, estudos recentes demonstraram que CCL11, CCL24 e CCL26 séricas são quimiocinas potentes atrativas para eosinófilos que são reguladas positivamente na CBP e poderiam explicar a possível associação da CBP e a ocorrência de dermatoses eosinofílicas, como o EAE na paciente aqui descrita.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> Além disso, a melhora da CBP e a resolução das recidivas das lesões cutâneas com ácido ursodesoxicólico fornecem apoio extra para essa associação no presente caso.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Em conclusão, os autores apresentam um caso de EAE que conduziu ao diagnóstico de CBP. Quer o EAE seja uma doença distinta ou não, sua presença deve aumentar a suspeita de doença sistêmica subjacente, e a investigação minuciosa do paciente deve ser realizada.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Suporte financeiro</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Contribuição dos autores</span><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Pablo López Sanz: Estudo: Concepção e planejamento, obtenção de dados ou análise e interpretação dos dados, elaboração e redação do manuscrito, revisão crítica da literatura, participação intelectual em conduta propedêutica e/ou terapêutica de casos estudados.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Noelia de Sande Rivera: Concepção e planejamento do estudo, revisão crítica da literatura, participação intelectual em conduta propedêutica e/ou terapêutica de casos estudados.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Claudia Guerrero Ramírez: Participação efetiva na orientação da pesquisa, participação intelectual em conduta propedêutica e/ou terapêutica de casos estudados.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Silvia Manso Córdoba: Participação efetiva na orientação da pesquisa, participação intelectual em conduta propedêutica e/ou terapêutica de casos estudados.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Carlota Rodríguez de Vera Guardiola: Obtenção de dados, ou análise e interpretação dos dados, participação efetiva na orientação da pesquisa.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Eduardo Escario Travesedo: Participação efetiva na orientação da pesquisa, participação intelectual em conduta propedêutica e/ou terapêutica de casos estudados, aprovação da versão final do manuscrito.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Conflito de interesses</span><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:4 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Suporte financeiro" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Contribuição dos autores" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Conflito de interesses" ] 3 => array:1 [ "titulo" => "Referências" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2023-03-18" "fechaAceptado" => "2023-05-17" "NotaPie" => array:2 [ 0 => array:2 [ "etiqueta" => "☆" "nota" => "<p class="elsevierStyleNotepara" id="npar0005">Como citar este artigo: López Sanz P, De Sande Rivera N, Guerrero Ramírez C, Manso Córdoba S, Rodríguez de Vera Guardiola C, Escario Travesedo E. A case of eosinophilic annular erythema as a presenting sign for primary biliary cholangitis. An Bras Dermatol. 2024;99:951–3.</p>" ] 1 => array:2 [ "etiqueta" => "☆☆" "nota" => "<p class="elsevierStyleNotepara" id="npar0010">Trabalho realizado no University General Hospital of Albacete, Albacete, Castilla‐La Mancha, Espanha.</p>" ] ] "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1677 "Ancho" => 1675 "Tamanyo" => 249209 ] ] "descripcion" => array:1 [ "pt" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">(A) Placas eritematosas anulares e arciformes com centro pigmentado nos membros inferiores. 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