Cartas ‐ Caso clínico
Nódulo ulcerado congênito: histiocitose de células de Langerhans
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Ao exame físico, observou‐se na região escapular esquerda nódulo ulcerado de 8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm, com crosta preta central, borda rosada elevada brilhante e eritema periférico (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). A dermatoscopia revelou crosta central preto‐avermelhada, com borda de glóbulos de cor vermelha, esparsos e borda rosa com escamas brancas finas (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>). Não havia outras lesões evidentes e o restante do exame físico não apresentou anormalidades. O teste do reflexo do olho vermelho e o teste de emissões otoacústicas foram normais. A história familiar era normal. Foi realizada biópsia com <span class="elsevierStyleItalic">punch</span>.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A histopatologia mostrou lesão ulcerada com infiltrado composto por grandes células epitelioides com núcleo em formato de rim, com epidermotropismo (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>). Mitoses foram observadas. Havia infiltrado dérmico composto por linfócitos, plasmócitos e número significante de eosinófilos (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0020">fig. 4</a>). A imunomarcação foi positiva para CD1a (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0025">fig. 5</a>A), langerina (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0025">fig. 5</a>B), proteína S100 e CD45, e negativa para CD68 e CD34. Foi feito diagnóstico presuntivo de histiocitoma de células de Langerhans congênito solitário com autoresolução. Hemograma completo (HC), velocidade de hemossedimentação (VHS), tempo de coagulação, testes de função renal e hepática, e níveis de del desidrogenase láctica estavam dentro da faixa normal para a idade. O recém‐nascido foi submetido à radiografia de tórax e ultrassonografia abdominal, que não revelaram anormalidades.</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0020"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0025"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">O paciente mantém acompanhamento regular. Na consulta de seis meses, nenhum envolvimento sistêmico foi observado e houve involução completa da lesão cutânea. O bom estado geral do neonato, a ausência de sinais sistêmicos, a involução espontânea da lesão, associados aos achados histopatológicos e imuno‐histoquímicos foram compatíveis com histiocitose congênita com autoresolução.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Discussão</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A histiocitose de células de Langerhans (HCL) é neoplasia rara, caracterizada pela proliferação patológica de células de Langerhans.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> A HCL pode apresentar o envolvimento de um único órgão ou ser multissistêmica, com amplo espectro de manifestações, variando de lesões cutâneas que se autorresolvem a formas disseminadas.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> O prognóstico depende da extensão do envolvimento sistêmico, e a doença de sistema único tem bom prognóstico.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a></p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A HCL congênita com autoresolução (HCLCAR) é variante rara da HCL.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> Em geral, se apresenta como múltiplas pápulas ou nódulos (no espectro “<span class="elsevierStyleItalic">blueberry muffin baby</span>”), mas em casos raros pode ocorrer uma lesão solitária.<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3,4</span></a> O histiocitoma de CL (ou HCLCAR solitário) é considerado variante uninodular ou paucinodular da HCLCAR. Apresenta‐se como um único nódulo avermelhado ao nascimento ou nas primeiras semanas de vida, que progride para formação de crostas e ulceração.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> As lesões cutâneas geralmente regridem em alguns meses.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> Os neonatos geralmente são saudáveis, sem envolvimento sistêmico.<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5,6</span></a> Uma revisão retrospectiva recente de 82 neonatos mostrou involução completa da lesão em todos os casos que não foram submetidos à excisão. Além disso, os autores não observaram progressão, recorrência ou envolvimento multissistêmico, com período de seguimento médio de 15 meses.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a></p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A histopatologia é caracterizada por infiltrado dérmico denso composto por grandes células com abundante citoplasma eosinofílico e núcleo redondo‐oval ou em formato de rim, acompanhado por infiltrado composto por linfócitos e eosinófilos.<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4,6</span></a> Diferenças histopatológicas têm sido descritas entre HCLCAR solitária e formas papulares ou nodulares múltiplas. Na primeira, há infiltrado mais profundo ocupando toda a derme, muitas vezes estendendo‐se ao tecido subcutâneo superficial, ulceração ou formação de crostas superficiais, paraceratose e necrose frequentes e pouco ou nenhum epidermotropismo. Na HCLCAR solitária, há células de grande tamanho, às vezes com citoplasma em “vidro fosco” e numerosas mitoses.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> O diagnóstico é confirmado pela imunomarcação positiva para CD1a, S100 e langerina, marcadores das células de Langerhans. A microscopia eletrônica revela os grânulos de Birbeck característicos,<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> mas geralmente não é necessária.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Existe alguma variabilidade nos laudos dermatoscópicos da HCL, em decorrência do espectro clínico e dos diferentes estágios da lesão. Coloração lilás‐avermelhada das lesões nodulares, com telangiectasias periféricas, lacunas e massas violáceas e áreas esbranquiçadas podem estar presentes.<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7,8</span></a> Entretanto, as descrições da dermatoscopia são escassas na literatura.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Não há diretrizes específicas para o manejo e seguimento da HCLCAR solitária. A avaliação inicial deve incluir exame físico completo (excluindo outras lesões cutâneas ou mucosas, linfadenopatia ou hepatoesplenomegalia), análises laboratoriais (hemograma, VHS, proteína C‐reativa, testes de coagulação, testes de função hepática e renal, osmolaridade do sangue e urina) e exames de imagem (ultrassonografia abdominal, radiografia de tórax, radiografias completas do esqueleto).<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a></p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Em resumo, o diagnóstico de HCLCAR solitária deve ser considerado na presença de uma lesão única congênita ulcerada e geralmente indica bom prognóstico. O diagnóstico de HCLCAR é feito retrospectivamente após a investigação e o seguimento desses pacientes,<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> mostrando resolução espontânea e ausência de envolvimento sistêmico.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Suporte financeiro</span><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Esta pesquisa não recebeu nenhum subsídio específico de agências de fomento nos setores público, comercial ou sem fins lucrativos.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Contribuição dos autores</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tiago Fernandes Gomes: Obtenção, análise e interpretação dos dados; revisão crítica da literatura; elaboração e redação do manuscrito.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">José Carlos Cardoso: Aprovação da versão final do manuscrito; obtenção, análise e interpretação dos dados; revisão crítica do manuscrito.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Victoria Guiote: Aprovação da versão final do manuscrito; obtenção, análise e interpretação dos dados; revisão crítica do manuscrito.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Felicidade Santiago: Aprovação da versão final do manuscrito; obtenção, análise e interpretação dos dados; participação intelectual em conduta propedêutica e/ou terapêutica de casos estudados; revisão crítica do manuscrito.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0020">Conflito de interesses</span><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:5 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Discussão" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Suporte financeiro" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Contribuição dos autores" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Conflito de interesses" ] 4 => array:1 [ "titulo" => "Referências" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2021-10-04" "fechaAceptado" => "2021-12-22" "NotaPie" => array:2 [ 0 => array:2 [ "etiqueta" => "☆" "nota" => "<p class="elsevierStyleNotepara" id="npar0005">Como citar este artigo: Gomes TF, Cardoso JC, Guiote V, Santiago F. Congenital ulcerated nodule. 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| 2024 Novembro | 30 | 4 | 34 |
| 2024 Outubro | 200 | 68 | 268 |
| 2024 Setembro | 243 | 89 | 332 |
| 2024 Agosto | 288 | 111 | 399 |
| 2024 Julho | 201 | 105 | 306 |
| 2024 Junho | 169 | 56 | 225 |
| 2024 Maio | 112 | 79 | 191 |
| 2024 Abril | 237 | 92 | 329 |
| 2024 Março | 190 | 79 | 269 |
| 2024 Fevereiro | 252 | 83 | 335 |
| 2024 Janeiro | 239 | 55 | 294 |
| 2023 Dezembro | 275 | 78 | 353 |
| 2023 Novembro | 210 | 77 | 287 |
| 2023 Outubro | 130 | 59 | 189 |
| 2023 Setembro | 135 | 88 | 223 |
| 2023 Agosto | 123 | 46 | 169 |
| 2023 Julho | 224 | 57 | 281 |
| 2023 Junho | 76 | 36 | 112 |
| 2023 Maio | 63 | 52 | 115 |
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