Carta ‐ Caso Clínico
Caso incomum de carcinoma cuniculatum afetando a cavidade oral de um menino de 11 anos
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De acordo com a OMS, o CCO é definido como uma proliferação neoplásica maligna de epitélio escamoso estratificado formando amplos maciços epiteliais com centro ceratinizado e criptas preenchidas por ceratina que parecem penetrar no osso, sem características citológicas óbvias de malignidade.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> Estima‐se que o CCO seja responsável por até 2,7% de todos os CECOs.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> Até o momento, menos de 60 casos foram relatados. O presente relato é de um caso incomum de CCO afetando a gengiva de uma criança.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Um menino de 11 anos de idade realizou uma consulta em decorrência de dor local e parestesia de lábio inferior esquerdo de evolução desconhecida. O paciente tinha história de ependimoma grau II, adequadamente tratado com cirurgia e radioterapia e controlado rotineiramente. Não apresentava sintomas sistêmicos, alergias conhecidas ou histórico médico de qualquer outra doença. O exame extraoral não revelou anomalias. Tumoração comprometendo a gengiva bucal e lingual foi identificada entre o segundo molar esquerdo inferior e o primeiro pré‐molar esquerdo inferior. Uma extensa placa branca verrucosa cobria o lado bucal da massa, enquanto nódulos brancos com aparência cística, com vasos sanguíneos superficiais, também estavam presentes em ambos os lados lingual e bucal do tumor (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). Os dentes envolvidos na tumoração eram móveis. A tomografia computadorizada de feixe cônico revelou grande radiolucência bem definida envolvendo toda a espessura da mandíbula posterior esquerda perfurando a tábua óssea bucal (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>). Uma biópsia incisional foi realizada, a qual mostrou massa tumoral composta por múltiplos maciços epiteliais contendo criptas ramificadas preenchidas por ceratina, revestidas por células epiteliais escamosas. O padrão de crescimento epitelial endofítico apresentava‐se embutido profundamente no osso alveolar, formando uma rede complexa de canalículos conectados, lembrando tocas de coelho. As células epiteliais eram bem diferenciadas; não foram observadas atipia, mitoses, invasão perineural ou linfovascular. Um infiltrado inflamatório crônico consistindo principalmente de linfócitos com áreas locais de acúmulo de neutrófilos foi observado em algumas áreas do estroma (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>). A lesão foi diagnosticada como carcinoma cuniculatum da cavidade oral. O diagnóstico diferencial com uma variante sólida de cisto odontogênico ceratótico foi realizado em razão de sua semelhança histopatológica. O exame por tomografia computadorizada revelou a ausência de envolvimento de linfonodos e de metástases, e o paciente foi encaminhado para tratamento cirúrgico. O paciente foi acompanhado com regularidade e nenhuma recorrência foi observada após um período de seguimento de cinco anos.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">O carcinoma cuniculatum (CC) é uma variante rara e de baixo grau do carcinoma espinocelular (CEC), mais comumente localizado na planta do pé, mas qualquer sítio anatômico pode ser afetado, incluindo a cavidade oral.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> De acordo com uma revisão sistemática recente que analisou 43 casos de CCOs, o mesmo tem uma leve predileção por mulheres, e é mais frequente entre a sexta e a sétima décadas de vida.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> Nosso caso é o segundo relato de CCO em crianças. O primeiro caso foi relatado por Hutton el al.,<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> em 2010, correspondendo a um CCO afetando a gengiva maxilar anterior em uma menina de 7 anos. Quando afeta a cavidade oral, a localização mais comum é a gengiva mandibular, seguida pela gengiva maxilar.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> Também foram relatados casos afetando a crista alveolar, a língua e o palato.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> Quando a gengiva é afetada, é comum o envolvimento ósseo. Exames de imagem geralmente mostram radiolucência com margens mal definidas, com reabsorção do osso cortical adjacente.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a></p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">O sintoma clínico mais comum é a dor, seguida de ulceração, inchaço e endurecimento.<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">3,5,6</span></a> Nosso paciente, além dos sintomas mencionados, também relatou parestesia, que até onde sabemos, não havia sido relatada antes. O principal diagnóstico diferencial do CC é o carcinoma verrucoso (CV), outra variante incomum bem diferenciada do CEC. Porém, outras lesões ceratinizantes, como cistos odontogênicos ceratinizantes, precisam ser descartadas, principalmente por meio de pequenas biópsias incisionais. No passado, pensava‐se que o CC era um CV, mas agora é considerado uma entidade distinta do CEC.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> Clinicamente, tanto o CC quanto o CV podem ter aparência verrucosa, embora o CC possa exibir uma superfície papilífera séssil rosa‐avermelhada, o que não é observado no CV. Na histopatologia, o CC mostra um componente invasivo tortuoso (endofítico) com tampões de ceratina, que contrasta com o crescimento verrucoso mais exofítico e expansivo observado no CV.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> Microabscessos preenchidos com neutrófilos também são comumente relatados no CC.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a></p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">O principal tratamento de escolha é a excisão cirúrgica. Embora o CCO possa ser localmente agressivo, metástases em linfonodos e à distância são incomuns,<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">2,6</span></a> e foi relatado que a taxa de sobrevida de cinco anos é acima de 90%.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> Recorrências locais foram relatadas, mas não são muito comuns. Em relação ao presente caso, o paciente permaneceu livre da doença após um período de seguimento de cinco anos.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Suporte financeiro</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Contribuição dos autores</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Sven Niklander: Elaboração e redação do manuscrito; aprovação da versão final do manuscrito.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Luz María Sernuda: Aprovação da versão final do manuscrito.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">René Martinez: Elaboração e redação do manuscrito; aprovação da versão final do manuscrito.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Conflito de interesses</span><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Esta pesquisa não recebeu nenhum suporte financeiro específico de agências de fomento nos setores público, comercial ou sem fins lucrativos. O estudo foi realizado em Viña del Mar, Chile.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:5 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Suporte financeiro" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Contribuição dos autores" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Conflito de interesses" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "xack569056" "titulo" => "Agradecimentos" ] 4 => array:1 [ "titulo" => "Referências" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2020-07-22" "fechaAceptado" => "2020-08-10" "NotaPie" => array:2 [ 0 => array:2 [ "etiqueta" => "☆" "nota" => "<p class="elsevierStyleNotepara" id="npar0005">Como citar este artigo: Niklander S, Sernuda LM, Martínez R. Unusual case of carcinoma cuniculatum affecting the oral cavity of an 11‐year‐old boy. 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(A), Corte axial; (B), corte para‐axial; e (C), reconstrução panorâmica. Há grande radioluscência bem definida envolvendo toda a espessura da mandíbula posterior esquerda perfurando a tábua óssea vestibular.</p>" ] ] 2 => array:7 [ "identificador" => "fig0015" "etiqueta" => "Figura 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr3.jpeg" "Alto" => 1150 "Ancho" => 1578 "Tamanyo" => 513621 ] ] "descripcion" => array:1 [ "pt" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">(A), Características histopatológicas mostrando tecido neoplásico com padrão endofítico de crescimento com ceratinização abundante (10×). (B), Infiltrado inflamatório misto composto primariamente de linfócitos e alguns neutrófilos vistos em algumas áreas (40×). 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Article information
ISSN: 26662752Original language: Portuguese
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|---|---|---|---|
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| 2024 October | 182 | 53 | 235 |
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