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22&#160;anos&#44; refere surgimento de les&#245;es dolorosas em axilas havia&#160;3&#160;anos com posterior dissemina&#231;&#227;o para virilha e seios&#46; Havia um ano surgiram les&#245;es de acne&#44; al&#233;m de &#250;lceras em membros inferiores&#44; e havia&#160;3&#160;meses apareceram les&#245;es escamosas em couro cabeludo&#44; foi encaminhada ao nosso servi&#231;o de dermatologia do HULW&#46; Referia ainda dores articulares em m&#227;os&#44; punhos&#44; joelhos e coluna lombar com rigidez matinal de&#160;30&#160;minutos&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ao exame apresentava acne Grau&#160;2 em face&#59; abscessos&#44; f&#237;stulas e fibrose em axilas e virilhas compat&#237;veis com hidradenite supurativa Grau&#160;III de Hurley&#59; placas eritematoescamosas em couro cabeludo sugestivas de psor&#237;ase e pseudotinha amiant&#225;cea&#59; e n&#243;dulos e &#250;lceras dolorosas purulentas de bordas viol&#225;ceas&#44; salientes e subminadas em mama esquerda sugestivas de pioderma gangrenoso &#40;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0005">figs&#46; 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com focos abscedidos&#44; &#225;reas focais de necrose e frequente leucocitoclasia&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Apresentou exames laboratoriais&#44; dentre eles FAN n&#227;o reagente&#44; VHS&#160;54&#44; fator reumatoide negativo&#44; sorologias para hepatite&#160;B&#160;e&#160;C&#160;negativas&#44; PPD&#160;0&#160;mm&#44; radiografia de t&#243;rax sem altera&#231;&#245;es&#46; Pelos crit&#233;rios de CASPAR&#44; apresentava diagn&#243;stico de artrite psori&#225;sica &#40;artrite perif&#233;rica&#44; psor&#237;ase atual e fator reumatoide negativo&#41; e foi encaminhada ao setor de reumatologia do servi&#231;o para acompanhamento interdisciplinar&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A paciente n&#227;o respondeu ao tratamento inicial e ent&#227;o iniciou uso de adalimumabe em esquema para hidradenite supurativa e apresentou melhoria importante do quadro na consulta ap&#243;s&#160;2&#160;meses &#40;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0025">figs&#46; 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doen&#231;a inflamat&#243;ria cr&#244;nica da pele&#44; clinicamente definida por n&#243;dulos e abscessos dolorosos recorrentes que levam &#224; forma&#231;&#227;o de f&#237;stulas&#44; n&#243;dulos e cicatrizes&#46; Ocorre em&#160;1&#37; da popula&#231;&#227;o&#44; &#233; mais frequente em mulheres e tende &#225; resolu&#231;&#227;o na menopausa&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a></p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Les&#245;es localmente recorrentes podem ser excisadas ou tratadas com laser&#46; As les&#245;es disseminadas&#44; no entanto&#44; podem ser tratadas com cirurgia radical&#44; antibi&#243;ticos t&#243;picos ou sist&#234;micos &#40;tetraciclina ou clindamicina com rifampicina&#41;&#44; retinoides orais&#44; dapsona e agentes biol&#243;gicos &#40;adalimumabe e infliximabe&#41;&#46; Manejo da dor&#44; perda de peso&#44; abstin&#234;ncia do tabaco e tratamento de superinfec&#231;&#245;es tamb&#233;m s&#227;o recomenda&#231;&#245;es importantes para todos os pacientes&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a></p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A hidradenite supurativa associada &#224;s s&#237;ndromes autoinflamat&#243;rias &#233; frequentemente grave &#40;Hurley&#160;II&#44;&#160;III&#41; e n&#227;o responde a muitos dos tratamentos habituais&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a></p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Devido &#224; prov&#225;vel patog&#234;nese comum que envolve a inflama&#231;&#227;o induzida pela IL&#8208;1&#44; experi&#234;ncias coletivas at&#233; o momento indicam que as terapias direcionadas a&#160;IL&#8208;1 e TNF representam a solu&#231;&#227;o de tratamento mais bem&#8208;sucedida a fim de obter remiss&#227;o prolongada&#46; Os agentes bloqueadores do TNF&#44; adalimumabe e infliximabe obtiveram bom controle das les&#245;es de hidradenite supurativa e&#44; dessa forma&#44; refor&#231;am o papel de uma resposta imune inata desregulada na patog&#234;nese da doen&#231;a&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a></p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A s&#237;ndrome autoinflamat&#243;ria composta pela associa&#231;&#227;o de artrite psori&#225;sica&#44; pioderma gangrenoso&#44; acne e hidradenite supurativa &#40;PsAPASH&#41; foi descrita em&#160;2015 e n&#227;o havia at&#233; ent&#227;o outra descri&#231;&#227;o semelhante na literatura&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> Assim como no caso descrito&#44; nossa paciente foi tratada com adalimumabe e apresenta&#8208;se em remiss&#227;o da doen&#231;a&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ainda n&#227;o foi identificada muta&#231;&#227;o gen&#233;tica associada &#224; PsAPASH&#44; mas as outras s&#237;ndromes est&#227;o associadas &#224; muta&#231;&#227;o gen&#233;tica na regi&#227;o codificadora de PSTPIP1&#44; bem como ao aumento de repeti&#231;&#245;es de CCTG na regi&#227;o promotora de PSTPIP1&#44; o que leva &#224; sua desregula&#231;&#227;o e predisposi&#231;&#227;o &#224; inflama&#231;&#227;o neutrof&#237;lica cut&#226;nea&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a></p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Assim&#44; &#233; muito importante que os dermatologistas conhe&#231;am a hidradenite supurativa sindr&#244;mica autoinflamat&#243;ria&#44; inclusive les&#245;es t&#237;picas de pioderma gangrenoso&#44; hidradenite supurativa&#44; psor&#237;ase e acne&#44; e achados laboratoriais sugestivos de inflama&#231;&#227;o sist&#234;mica para estabelecer preval&#234;ncia da entidade cl&#237;nica e tratamento precoce&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a></p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Suporte financeiro</span><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Contribui&#231;&#227;o dos autores</span><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Raissa de Lima Gadelha&#58; An&#225;lise estat&#237;stica&#59; concep&#231;&#227;o e planejamento do estudo&#59; elabora&#231;&#227;o e reda&#231;&#227;o do manuscrito&#59; obten&#231;&#227;o&#44; an&#225;lise e interpreta&#231;&#227;o dos dados&#59; participa&#231;&#227;o intelectual em conduta proped&#234;utica e&#47;ou terap&#234;utica de casos estudados&#59; revis&#227;o cr&#237;tica da literatura&#59; revis&#227;o cr&#237;tica do manuscrito&#46;</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Renata da Silveira Rodrigues Paiva&#58; Aprova&#231;&#227;o da vers&#227;o final do manuscrito&#59; participa&#231;&#227;o efetiva na orienta&#231;&#227;o da pesquisa&#59; participa&#231;&#227;o intelectual em conduta proped&#234;utica e&#47;ou terap&#234;utica de casos estudados&#46;</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Esther Bastos Palitot&#58; Aprova&#231;&#227;o da vers&#227;o final do manuscrito&#59; participa&#231;&#227;o efetiva na orienta&#231;&#227;o da pesquisa&#59; participa&#231;&#227;o intelectual em conduta proped&#234;utica e&#47;ou terap&#234;utica de casos estudados&#46;</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Joanne Elizabeth Ferraz da Costa&#58; Aprova&#231;&#227;o da vers&#227;o final do manuscrito&#59; participa&#231;&#227;o efetiva na orienta&#231;&#227;o da pesquisa&#59; participa&#231;&#227;o intelectual em conduta proped&#234;utica e&#47;ou terap&#234;utica de casos estudados&#46;</p></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conflitos de interesse</span><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum&#46;</p></span></span>"
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Caso Clínico
PsAPASH: síndrome autoinflamatória rara, associada à hidradenite supurativa
Raissa de Lima Gadelha
Corresponding author
raissalimagadelha@hotmail.com

Autor para correspondência.
, Renata da Silveira Rodrigues Paiva, Esther Bastos Palitot, Joanne Elizabeth Ferraz da Costa
Departamento de Dermatologia, Hospital Universitário Lauro Wanderley, João Pessoa, PB, Brasil
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e pioderma gangrenoso&#44; acne e espondiloartrite &#40;PASS&#41;&#46; Recentemente foi adicionada ao espectro a s&#237;ndrome composta de artrite psori&#225;sica&#44; pioderma gangrenoso&#44; acne e hidradenite supurativa &#40;PsAPASH&#41; e pioderma gangrenoso&#44; acne e colite ulcerativa &#40;PAC&#41;&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a></p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">As s&#237;ndromes autoinflamat&#243;rias s&#227;o definidas por um sistema imune inato aberrante e aus&#234;ncia de autoanticorpos circulantes e c&#233;lulas&#8208;T autorreativas e acredita&#8208;se que os epis&#243;dios recorrentes de inflama&#231;&#227;o neutrof&#237;lica sejam mediados pela interleucina&#160;1&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> Os sintomas costumam ser graves e podem n&#227;o responder aos tratamentos&#8208;padr&#227;o e assim apresentar consequ&#234;ncias f&#237;sicas e psicol&#243;gicas devastadoras para os pacientes afetados&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a></p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0020">Relato de caso</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente do sexo feminino&#44; 22&#160;anos&#44; refere surgimento de les&#245;es dolorosas em axilas havia&#160;3&#160;anos com posterior dissemina&#231;&#227;o para virilha e seios&#46; Havia um ano surgiram les&#245;es de acne&#44; al&#233;m de &#250;lceras em membros inferiores&#44; e havia&#160;3&#160;meses apareceram les&#245;es escamosas em couro cabeludo&#44; foi encaminhada ao nosso servi&#231;o de dermatologia do HULW&#46; Referia ainda dores articulares em m&#227;os&#44; punhos&#44; joelhos e coluna lombar com rigidez matinal de&#160;30&#160;minutos&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ao exame apresentava acne Grau&#160;2 em face&#59; abscessos&#44; f&#237;stulas e fibrose em axilas e virilhas compat&#237;veis com hidradenite supurativa Grau&#160;III de Hurley&#59; placas eritematoescamosas em couro cabeludo sugestivas de psor&#237;ase e pseudotinha amiant&#225;cea&#59; e n&#243;dulos e &#250;lceras dolorosas purulentas de bordas viol&#225;ceas&#44; salientes e subminadas em mama esquerda sugestivas de pioderma gangrenoso &#40;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0005">figs&#46; 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com focos abscedidos&#44; &#225;reas focais de necrose e frequente leucocitoclasia&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Apresentou exames laboratoriais&#44; dentre eles FAN n&#227;o reagente&#44; VHS&#160;54&#44; fator reumatoide negativo&#44; sorologias para hepatite&#160;B&#160;e&#160;C&#160;negativas&#44; PPD&#160;0&#160;mm&#44; radiografia de t&#243;rax sem altera&#231;&#245;es&#46; Pelos crit&#233;rios de CASPAR&#44; apresentava diagn&#243;stico de artrite psori&#225;sica &#40;artrite perif&#233;rica&#44; psor&#237;ase atual e fator reumatoide negativo&#41; e foi encaminhada ao setor de reumatologia do servi&#231;o para acompanhamento interdisciplinar&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A paciente n&#227;o respondeu ao tratamento inicial e ent&#227;o iniciou uso de adalimumabe em esquema para hidradenite supurativa e apresentou melhoria importante do quadro na consulta ap&#243;s&#160;2&#160;meses &#40;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0025">figs&#46; 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doen&#231;a inflamat&#243;ria cr&#244;nica da pele&#44; clinicamente definida por n&#243;dulos e abscessos dolorosos recorrentes que levam &#224; forma&#231;&#227;o de f&#237;stulas&#44; n&#243;dulos e cicatrizes&#46; Ocorre em&#160;1&#37; da popula&#231;&#227;o&#44; &#233; mais frequente em mulheres e tende &#225; resolu&#231;&#227;o na menopausa&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a></p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Les&#245;es localmente recorrentes podem ser excisadas ou tratadas com laser&#46; As les&#245;es disseminadas&#44; no entanto&#44; podem ser tratadas com cirurgia radical&#44; antibi&#243;ticos t&#243;picos ou sist&#234;micos &#40;tetraciclina ou clindamicina com rifampicina&#41;&#44; retinoides orais&#44; dapsona e agentes biol&#243;gicos &#40;adalimumabe e infliximabe&#41;&#46; Manejo da dor&#44; perda de peso&#44; abstin&#234;ncia do tabaco e tratamento de superinfec&#231;&#245;es tamb&#233;m s&#227;o recomenda&#231;&#245;es importantes para todos os pacientes&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a></p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A hidradenite supurativa associada &#224;s s&#237;ndromes autoinflamat&#243;rias &#233; frequentemente grave &#40;Hurley&#160;II&#44;&#160;III&#41; e n&#227;o responde a muitos dos tratamentos habituais&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a></p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Devido &#224; prov&#225;vel patog&#234;nese comum que envolve a inflama&#231;&#227;o induzida pela IL&#8208;1&#44; experi&#234;ncias coletivas at&#233; o momento indicam que as terapias direcionadas a&#160;IL&#8208;1 e TNF representam a solu&#231;&#227;o de tratamento mais bem&#8208;sucedida a fim de obter remiss&#227;o prolongada&#46; Os agentes bloqueadores do TNF&#44; adalimumabe e infliximabe obtiveram bom controle das les&#245;es de hidradenite supurativa e&#44; dessa forma&#44; refor&#231;am o papel de uma resposta imune inata desregulada na patog&#234;nese da doen&#231;a&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a></p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A s&#237;ndrome autoinflamat&#243;ria composta pela associa&#231;&#227;o de artrite psori&#225;sica&#44; pioderma gangrenoso&#44; acne e hidradenite supurativa &#40;PsAPASH&#41; foi descrita em&#160;2015 e n&#227;o havia at&#233; ent&#227;o outra descri&#231;&#227;o semelhante na literatura&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> Assim como no caso descrito&#44; nossa paciente foi tratada com adalimumabe e apresenta&#8208;se em remiss&#227;o da doen&#231;a&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ainda n&#227;o foi identificada muta&#231;&#227;o gen&#233;tica associada &#224; PsAPASH&#44; mas as outras s&#237;ndromes est&#227;o associadas &#224; muta&#231;&#227;o gen&#233;tica na regi&#227;o codificadora de PSTPIP1&#44; bem como ao aumento de repeti&#231;&#245;es de CCTG na regi&#227;o promotora de PSTPIP1&#44; o que leva &#224; sua desregula&#231;&#227;o e predisposi&#231;&#227;o &#224; inflama&#231;&#227;o neutrof&#237;lica cut&#226;nea&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a></p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Assim&#44; &#233; muito importante que os dermatologistas conhe&#231;am a hidradenite supurativa sindr&#244;mica autoinflamat&#243;ria&#44; inclusive les&#245;es t&#237;picas de pioderma gangrenoso&#44; hidradenite supurativa&#44; psor&#237;ase e acne&#44; e achados laboratoriais sugestivos de inflama&#231;&#227;o sist&#234;mica para estabelecer preval&#234;ncia da entidade cl&#237;nica e tratamento precoce&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a></p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Suporte financeiro</span><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Contribui&#231;&#227;o dos autores</span><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Raissa de Lima Gadelha&#58; An&#225;lise estat&#237;stica&#59; concep&#231;&#227;o e planejamento do estudo&#59; elabora&#231;&#227;o e reda&#231;&#227;o do manuscrito&#59; obten&#231;&#227;o&#44; an&#225;lise e interpreta&#231;&#227;o dos dados&#59; participa&#231;&#227;o intelectual em conduta proped&#234;utica e&#47;ou terap&#234;utica de casos estudados&#59; revis&#227;o cr&#237;tica da literatura&#59; revis&#227;o cr&#237;tica do manuscrito&#46;</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Renata da Silveira Rodrigues Paiva&#58; Aprova&#231;&#227;o da vers&#227;o final do manuscrito&#59; participa&#231;&#227;o efetiva na orienta&#231;&#227;o da pesquisa&#59; participa&#231;&#227;o intelectual em conduta proped&#234;utica e&#47;ou terap&#234;utica de casos estudados&#46;</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Esther Bastos Palitot&#58; Aprova&#231;&#227;o da vers&#227;o final do manuscrito&#59; participa&#231;&#227;o efetiva na orienta&#231;&#227;o da pesquisa&#59; participa&#231;&#227;o intelectual em conduta proped&#234;utica e&#47;ou terap&#234;utica de casos estudados&#46;</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Joanne Elizabeth Ferraz da Costa&#58; Aprova&#231;&#227;o da vers&#227;o final do manuscrito&#59; participa&#231;&#227;o efetiva na orienta&#231;&#227;o da pesquisa&#59; participa&#231;&#227;o intelectual em conduta proped&#234;utica e&#47;ou terap&#234;utica de casos estudados&#46;</p></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conflitos de interesse</span><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum&#46;</p></span></span>"
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Article information
ISSN: 26662752
Original language: Portuguese
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